Убиквитин-протеинлигаза E3A (UBE3A), также известная как убиквитин-протеинлигаза E6AP (E6AP) — это фермент , который у людей кодируется геном UBE3A . Этот фермент участвует в нацеливании белков на деградацию внутри клеток .
Деградация белка — это нормальный процесс, который удаляет поврежденные или ненужные белки и помогает поддерживать нормальные функции клеток. Убиквитин-протеинлигаза E3A присоединяет небольшой маркерный белок, называемый убиквитином, к белкам, которые должны быть деградированы. Клеточные структуры, называемые протеасомами, распознают и переваривают белки, помеченные убиквитином.
Обе копии гена UBE3A активны в большинстве тканей организма. Однако в большинстве нейронов обычно активна только копия, унаследованная от матери человека (материнская копия); это известно как отцовский импринтинг . Последние данные показывают, что по крайней мере некоторые глиальные клетки и нейроны могут демонстрировать биаллельную экспрессию UBE3A . [5] [6] Таким образом, необходимы дальнейшие исследования для составления полной карты импринтинга UBE3A у людей и модельных организмов, таких как мыши. Считается, что подавление Ube3a на отцовском аллеле происходит через часть Ube3a-ATS lincRNA, называемую «LNCAT» [7] (большой некодирующий антисмысловой транскрипт).
Ген UBE3A расположен на длинном (q) плече хромосомы 15 между позициями 11 и 13, от пары оснований 23 133 488 до пары оснований 23 235 220.
Клиническое значение
Мутации в гене UBE3A ответственны за некоторые случаи синдрома Ангельмана и синдрома Прадера-Вилли . Большинство этих мутаций приводят к аномально короткой, нефункциональной версии убиквитин-протеинлигазы E3A. Поскольку копия гена, унаследованная от отца человека (отцовская копия), обычно неактивна в мозге, мутация в оставшейся материнской копии предотвращает выработку любого фермента в мозге. Эта потеря функции фермента, вероятно, вызывает характерные черты этих двух состояний. [ необходима цитата ]
Ген UBE3A находится в хромосомном регионе человека 15q11-13. Другие аномалии в этом регионе хромосомы 15 также могут вызывать синдром Ангельмана. Эти хромосомные изменения включают делеции, перестройки ( транслокации ) генетического материала и другие аномалии. Как и мутации внутри гена, эти хромосомные изменения предотвращают выработку в мозге любой функциональной убиквитин-протеинлигазы E3A.
UBE3A ассоциируется с белком E6 определенных штаммов ВПЧ . Это взаимодействие способствует полиубиквитинированию и последующей деградации гена-супрессора опухолей p53 , тем самым обеспечивая бессмертие инфицированных клеток. [8] Штаммы ВПЧ с такой способностью имеют более высокий риск возникновения рака, связанного с ВПЧ . UBE3A также известен как E6AP или белок, связанный с E6, в связи с этим механизмом.
^ abc GRCh38: Ensembl выпуск 89: ENSG00000114062 – Ensembl , май 2017 г.
^ abc GRCm38: Ensembl выпуск 89: ENSMUSG00000025326 – Ensembl , май 2017 г.
^ "Human PubMed Reference:". Национальный центр биотехнологической информации, Национальная медицинская библиотека США .
^ "Mouse PubMed Reference:". Национальный центр биотехнологической информации, Национальная медицинская библиотека США .
^ Jones KA, Han JE, DeBruyne JP, Philpot BD (июнь 2016 г.). "Постоянная нейрональная экспрессия Ube3a в супрахиазматическом ядре мышей с синдромом Ангельмана". Scientific Reports . 6 (1): 28238. Bibcode :2016NatSR...628238J. doi :10.1038/srep28238. PMC 4910164 . PMID 27306933.
^ Grier MD, Carson RP, Lagrange AH (2015-04-20). "К более широкому взгляду на Ube3a в мышиной модели синдрома Ангельмана: экспрессия в мозге, спинном мозге, седалищном нерве и глиальных клетках". PLOS ONE . 10 (4): e0124649. Bibcode :2015PLoSO..1024649G. doi : 10.1371/journal.pone.0124649 . PMC 4403805 . PMID 25894543.
^ Runte M, Hüttenhofer A, Gross S, Kiefmann M, Horsthemke B, Buiting K (ноябрь 2001 г.). «Транскрипт IC-SNURF-SNRPN служит хозяином для множества видов малых ядрышковых РНК и антисмысловой РНК для UBE3A». Human Molecular Genetics . 10 (23): 2687–700. doi :10.1093/hmg/10.23.2687. PMID 11726556.
^ Lehoux M, D'Abramo CM, Archambault J (2009). «Молекулярные механизмы канцерогенеза, вызванного вирусом папилломы человека». Public Health Genomics . 12 (5–6): 268–280. doi :10.1159/000214918. ISSN 1662-4246. PMC 4654617. PMID 19684440 .
^ ab Oda H, Kumar S, Howley PM (август 1999). «Регулирование тирозинкиназы семейства Src Blk посредством убиквитинирования, опосредованного E6AP». Труды Национальной академии наук Соединенных Штатов Америки . 96 (17): 9557–62. Bibcode : 1999PNAS...96.9557O. doi : 10.1073 /pnas.96.17.9557 . PMC 22247. PMID 10449731.
^ Кюне С, Бэнкс Л (декабрь 1998 г.). «E3-убиквитинлигаза/E6-AP связывает многокопийный поддерживающий белок 7 с путем убиквитинирования с помощью нового мотива, L2G box». Журнал биологической химии . 273 (51): 34302–9. doi : 10.1074/jbc.273.51.34302 . PMID 9852095.
^ Ким С., Чахрур М., Бен-Шачар С., Лим Дж. (июль 2013 г.). «Ube3a/E6AP участвует в подмножестве функций MeCP2». Biochemical and Biophysical Research Communications . 437 (1): 67–73. doi :10.1016/j.bbrc.2013.06.036. PMID 23791832.
^ Nawaz Z, Lonard DM, Smith CL, Lev-Lehman E, Tsai SY, Tsai MJ , O'Malley BW (февраль 1999). «Связанный с синдромом Ангельмана белок E6-AP является коактиватором суперсемейства ядерных гормональных рецепторов». Молекулярная и клеточная биология . 19 (2): 1182–9. doi :10.1128/mcb.19.2.1182. PMC 116047 . PMID 9891052.
^ Лу Z, Ху X, Ли Y, Чжэн L, Чжоу Y, Цзян Х, Нин Т, Басанг Z, Чжан С, Кэ Ю (август 2004 г.). «Вмешательство онкопротеина вируса папилломы человека 16 E6 в сигнальный путь инсулина путем связывания с туберином». Журнал биологической химии . 279 (34): 35664–70. дои : 10.1074/jbc.M403385200 . ПМИД 15175323.
^ Zheng L, Ding H, Lu Z, Li Y, Pan Y, Ning T, Ke Y (март 2008 г.). "E3 убиквитинлигаза E6AP-опосредованное изменение TSC2 в присутствии и отсутствии HPV16 E6". Genes to Cells . 13 (3): 285–94. doi : 10.1111/j.1365-2443.2008.01162.x . PMID 18298802.
^ ab Nuber U, Schwarz S, Kaiser P, Schneider R, Scheffner M (февраль 1996 г.). «Клонирование человеческих убиквитин-конъюгирующих ферментов UbcH6 и UbcH7 (E2-F1) и характеристика их взаимодействия с E6-AP и RSP5». Журнал биологической химии . 271 (5): 2795–800. doi : 10.1074/jbc.271.5.2795 . PMID 8576257.
^ Nuber U, Scheffner M (март 1999). «Идентификация детерминант в E2 убиквитин-конъюгирующих ферментах, необходимых для hect E3 убиквитин-протеинлигазного взаимодействия». Журнал биологической химии . 274 (11): 7576–82. doi : 10.1074/jbc.274.11.7576 . PMID 10066826.
^ ab Anan T, Nagata Y, Koga H, Honda Y, Yabuki N, Miyamoto C, Kuwano A, Matsuda I, Endo F, Saya H, Nakao M (ноябрь 1998 г.). "Человеческая убиквитин-протеинлигаза Nedd4: экспрессия, субклеточная локализация и селективное взаимодействие с убиквитин-конъюгирующими ферментами". Genes to Cells . 3 (11): 751–63. doi :10.1046/j.1365-2443.1998.00227.x. PMID 9990509. S2CID 1653536.
^ Хатакеяма С., Дженсен Дж. П., Вайсман А. М. (июнь 1997 г.). «Субклеточная локализация и взаимодействия убиквитин-конъюгирующего фермента (E2) семейства убиквитиновых белковых лигаз млекопитающих HECT». Журнал биологической химии . 272 (24): 15085–92. doi : 10.1074/jbc.272.24.15085 . PMID 9182527.
^ Huang L, Kinnucan E, Wang G, Beaudenon S, Howley PM, Huibregtse JM, Pavletich NP (ноябрь 1999 г.). «Структура комплекса E6AP-UbcH7: понимание убиквитинирования каскадом ферментов E2-E3». Science . 286 (5443): 1321–6. doi :10.1126/science.286.5443.1321. PMID 10558980.
^ ab Kleijnen MF, Shih AH, Zhou P, Kumar S, Soccio RE, Kedersha NL, Gill G, Howley PM (август 2000 г.). «Белки hPLIC могут обеспечить связь между механизмом убиквитинирования и протеасомой». Molecular Cell . 6 (2): 409–19. doi : 10.1016/S1097-2765(00)00040-X . PMID 10983987.
Дальнейшее чтение
Bittel DC, Kibiryeva N, Talebizadeh Z, Driscoll DJ, Butler MG (январь 2005 г.). «Микроматричный анализ экспрессии генов/транскриптов при синдроме Ангельмана: делеция против UPD». Genomics . 85 (1): 85–91. doi :10.1016/j.ygeno.2004.10.010. PMC 6800218 . PMID 15607424.
Cassidy SB, Dykens E, Williams CA (2000). «Синдромы Прадера-Вилли и Ангельмана: расстройства сестринского импринтинга». American Journal of Medical Genetics . 97 (2): 136–46. doi :10.1002/1096-8628(200022)97:2<136::AID-AJMG5>3.0.CO;2-V. PMID 11180221.
Clayton-Smith J, Laan L (февраль 2003 г.). «Синдром Ангельмана: обзор клинических и генетических аспектов». Журнал медицинской генетики . 40 (2): 87–95. doi :10.1136/jmg.40.2.87. PMC 1735357. PMID 12566516 .
Фанг П., Лев-Леман Э., Цай Т.Ф., Мацуура Т., Бентон К.С., Сатклифф Дж.С., Кристиан С.Л., Кубота Т., Холли Д.Д., Мейерс-Хейбоер Х., Ланглуа С., Грэм Дж.М., Бойтен Дж., Виллемс П.Дж., Ледбеттер Д.Х., Боде АЛ (январь 1999 г.). «Спектр мутаций UBE3A, вызывающих синдром Ангельмана» (PDF) . Молекулярная генетика человека . 8 (1): 129–35. дои : 10.1093/hmg/8.1.129 . ПМИД 9887341.
Moncla A, Malzac P, Livet MO, Voelckel MA, Mancini J, Delaroziere JC, Philip N, Mattei JF (июль 1999 г.). «Синдром Ангельмана, вызванный мутациями UBE3A у 14 пациентов из восьми семей: клинические проявления и генетическое консультирование». Журнал медицинской генетики . 36 (7): 554–60. doi :10.1136/jmg.36.7.554. PMC 1734398. PMID 10424818 .
Williams CA (март 2005 г.). «Неврологические аспекты синдрома Ангельмана». Brain & Development . 27 (2): 88–94. doi :10.1016/j.braindev.2003.09.014. PMID 15668046. S2CID 11172742.
Внешние ссылки
Запись GeneReviews/NCBI/NIH/UW о синдроме Ангельмана