Белок млекопитающих обнаружен у людей
C1-ингибитор ( C1-inh , ингибитор C1-эстеразы ) — ингибитор протеазы, принадлежащий к суперсемейству серпинов . [5] Его основная функция — ингибирование системы комплемента для предотвращения спонтанной активации, а также в качестве основного регулятора контактной системы. [6] [7]
Протеомика
C1-ингибитор является крупнейшим членом суперсемейства белков серпинов . Можно отметить, что в отличие от большинства членов семейства, C1-ингибитор имеет 2- доменную структуру. C-концевой домен серпина похож на другие серпины, который является частью C1-ингибитора, которая обеспечивает ингибирующую активность. N-концевой домен (также иногда называемый N-концевым хвостом ) не является необходимым для C1-ингибитора для ингибирования протеаз. Этот домен не имеет сходства с другими белками. C1-ингибитор сильно гликозилирован , неся как N- , так и O -гликаны . N-концевой домен особенно сильно гликозилирован. [7]
Роль в заболевании
Дефицит этого белка связан с наследственным ангионевротическим отеком («наследственный ангионевротический отек») или отеком из-за утечки жидкости из кровеносных сосудов в соединительную ткань. [8] Дефицит ингибитора C1 допускает активацию плазменного калликреина , что приводит к выработке вазоактивного пептида брадикинина . Кроме того, расщепление C4 и C2 остается неконтролируемым, что приводит к аутоактивации системы комплемента. В своей наиболее распространенной форме он проявляется как выраженный отек лица, рта и/или дыхательных путей, который возникает спонтанно или при минимальных триггерах (таких как легкая травма), но такой отек может возникнуть в любой части тела. В 85% случаев уровни ингибитора C1 низкие, в то время как в 15% белок циркулирует в нормальных количествах, но он дисфункционален. В дополнение к эпизодам отека лица и/или боли в животе, он также предрасполагает к аутоиммунным заболеваниям , наиболее выраженным красной волчанке , из-за его разрушительного воздействия на факторы комплемента 3 и 4. Мутации в гене, который кодирует ингибитор C1, SERPING1 , также могут играть роль в развитии возрастной макулярной дегенерации . [9] Было обнаружено по меньшей мере 97 болезнетворных мутаций в этом гене. [10]
Медицинское применение
Наследственный ангионевротический отек
Ингибитор C1, полученный из крови, эффективен, но несет риск, связанный с использованием любого продукта человеческой крови. Cinryze , фармацевтический ингибитор C1, был одобрен для использования при НАО в 2008 году в США после того, как был доступен в Европе в течение десятилетий. [17] Это высокоочищенный, пастеризованный и нанофильтрованный ингибитор C1-эстеразы, полученный из плазмы; он был одобрен для рутинной профилактики приступов ангионевротического отека у подростков и взрослых пациентов с НАО. [18]
Рекомбинантный ингибитор С1, полученный из молока трансгенных кроликов, конестат альфа (торговая марка Ruconest), одобрен для лечения острых приступов НАО у взрослых. [13] [16] [19]
Также были представлены и другие продукты, включая продукты, полученные из плазмы, такие как Berinert и Haegarda. [20] [21] [22]
Синтез
Ингибитор C1 содержится в крови человека; поэтому его можно выделить из донорской крови . Риски передачи инфекционных заболеваний (вирусы, прионы и т. д.) и относительная стоимость выделения помешали широкому использованию. Его также можно производить с помощью рекомбинантной технологии, но Escherichia coli (наиболее часто используемый для этой цели организм) не обладает эукариотической способностью гликозилировать белки; поскольку ингибитор C1 особенно сильно гликозилирован, эта сиалилированная рекомбинантная форма будет иметь короткую циркуляционную жизнь (углеводы не имеют отношения к функции ингибитора). Поэтому ингибитор C1 также был получен в гликозилированной форме с использованием трансгенных кроликов. [23] Эта форма рекомбинантного ингибитора C1 также получила статус орфанного препарата для замедленной функции трансплантата после трансплантации органов и для синдрома капиллярной утечки. [24]
Исследовать
Активация каскада комплемента может вызвать повреждение клеток, поэтому ингибирование каскада комплемента может работать как лекарство в определенных условиях. [25]
Ссылки
- ^ abc GRCh38: Ensembl выпуск 89: ENSG00000149131 – Ensembl , май 2017 г.
- ^ abc GRCm38: Ensembl выпуск 89: ENSMUSG00000023224 – Ensembl , май 2017 г.
- ^ "Human PubMed Reference:". Национальный центр биотехнологической информации, Национальная медицинская библиотека США .
- ^ "Mouse PubMed Reference:". Национальный центр биотехнологической информации, Национальная медицинская библиотека США .
- ^ Law RH, Zhang Q, McGowan S, Buckle AM, Silverman GA, Wong W и др. (2006). «Обзор суперсемейства серпинов». Genome Biology . 7 (5): 216. doi : 10.1186/gb-2006-7-5-216 . PMC 1779521. PMID 16737556 .
{{cite journal}}
: CS1 maint: переопределенная настройка ( ссылка ) - ^ Davis AE (сентябрь 2004 г.). «Биологические эффекты ингибитора C1». Drug News & Perspectives . 17 (7): 439–46. doi :10.1358/dnp.2004.17.7.863703. PMID 15514703.
- ^ ab Cicardi M, Zingale L, Zanichelli A, Pappalardo E, Cicardi B (ноябрь 2005 г.). "Ингибитор C1: молекулярные и клинические аспекты". Springer Seminars in Immunopathology . 27 (3): 286–98. doi :10.1007/s00281-005-0001-4. PMID 16267649. S2CID 24583403.
- ^ Davis AE (январь 2008 г.). «Наследственный ангионевротический отек: современный обзор, III: механизмы наследственного ангионевротического отека». Annals of Allergy, Asthma & Immunology . 100 (1 Suppl 2): S7-12. doi :10.1016/S1081-1206(10)60580-7. PMID 18220146.
- ^ Эннис С., Джомари С., Маллинз Р., Кри А., Чен Х., Маклеод А. и др. (ноябрь 2008 г.). «Связь между геном SERPING1 и возрастной макулярной дегенерацией: двухэтапное исследование случай-контроль». Lancet . 372 (9652): 1828–34. doi :10.1016/S0140-6736(08)61348-3. PMC 5983350 . PMID 18842294.
- ^ Šimčíková D, Heneberg P (декабрь 2019 г.). «Уточнение предсказаний эволюционной медицины на основе клинических данных о проявлениях менделевских заболеваний». Scientific Reports . 9 (1): 18577. Bibcode :2019NatSR...918577S. doi :10.1038/s41598-019-54976-4. PMC 6901466 . PMID 31819097.
- ^ "Генетические расстройства". Health Canada . 9 мая 2018 г. Получено 13 апреля 2024 г.
- ^ "Regulatory Decision Summary for Haegarda". Портал лекарственных средств и товаров медицинского назначения . 1 сентября 2017 г. Получено 13 апреля 2024 г.
- ^ ab "Ruconest 2100 U порошок и растворитель для приготовления раствора для инъекций". (emc) . 30 августа 2023 г. . Получено 30 августа 2024 г. .
- ^ "Ruconest 2100 U порошок для приготовления раствора для инъекций". (emc) . 30 августа 2023 . Получено 30 августа 2024 .
- ^ "Cinryze EPAR". Европейское агентство по лекарственным средствам (EMA) . 15 июня 2011 г. Получено 27 сентября 2024 г.
- ^ ab "Ruconest EPAR". Европейское агентство по лекарственным средствам (EMA) . 28 октября 2010 г. Получено 30 августа 2024 г.
- ^ "Cinryze". Управление по контролю за продуктами и лекарствами США . 12 июля 2017 г. Архивировано из оригинала 22 июля 2017 г. Получено 20 апреля 2020 г.
- ^ "Cinryze Monograph for Professionals". Drugs.com . 23 декабря 2019 . Получено 20 апреля 2020 .
- ^ "Summary of product characteristics for Ruconest" (PDF) . Архивировано из оригинала (PDF) 20 сентября 2018 г. . Получено 9 февраля 2012 г. .
- ^ Murphy E, Donahue C, Omert L, Persons S, Tyma TJ, Chiao J, et al. (Январь 2019). «Обучение пациентов самостоятельному введению нового подкожного концентрата ингибитора C1 при наследственном ангионевротическом отеке». Nursing Open . 6 (1): 126–135. doi :10.1002/nop2.194. PMC 6279717. PMID 30534402 .
- ^ Li HH (7 сентября 2016 г.). «Самостоятельное введение концентратов ингибитора C1 эстеразы для лечения наследственного ангионевротического отека: удобство использования и принятие пациентом». Предпочтения пациентов и приверженность . 10 : 1727–37. doi : 10.2147/PPA.S86379 . PMC 5019432. PMID 27660422 .
- ^ Генри Ли Х, Ридл М, Кашкин Дж (апрель 2019 г.). «Обновление использования заместительной терапии ингибиторами С1-эстеразы при остром и профилактическом лечении наследственного ангионевротического отека». Клинические обзоры по аллергии и иммунологии . 56 (2): 207–218. doi : 10.1007/s12016-018-8684-1 . PMID 29909591. S2CID 49269933.
- ^ Koles K, van Berkel PH, Pieper FR, Nuijens JH, Mannesse ML, Vliegenthart JF и др. (январь 2004 г.). «N- и O-гликаны рекомбинантного человеческого ингибитора C1, экспрессированные в молоке трансгенных кроликов». Glycobiology . 14 (1): 51–64. doi : 10.1093/glycob/cwh010 . PMID 14514717.
- ^ Bernstein JA (январь 2008 г.). «Наследственный ангионевротический отек: современный обзор, VIII: текущее состояние новых методов лечения». Annals of Allergy, Asthma & Immunology . 100 (1 Suppl 2): S41-6. doi :10.1016/S1081-1206(10)60585-6. PMID 18220151.
- ^ Caliezi C, Wuillemin WA, Zeerleder S, Redondo M, Eisele B, Hack CE (март 2000 г.). «Ингибитор C1-эстеразы: противовоспалительное средство и его потенциальное использование при лечении заболеваний, отличных от наследственного ангионевротического отека». Pharmacological Reviews . 52 (1): 91–112. PMID 10699156.
Дальнейшее чтение
- Lappin D, Whaley K (июль 1989). «Регуляция синтеза ингибитора C1 интерферонами и другими агентами». Behring Institute Mitteilungen (84): 180–92. PMID 2478116.
- Stein PE, Carrell RW (февраль 1995 г.). «Что дисфункциональные серпины говорят нам о молекулярной подвижности и болезнях?». Nature Structural Biology . 2 (2): 96–113. doi :10.1038/nsb0295-96. PMID 7749926. S2CID 21223825.
- Davis AE, Bissler JJ, Cicardi M (декабрь 1993 г.). «Мутации в гене ингибитора C1, приводящие к наследственному ангионевротическому отеку». Behring Institute Mitteilungen (93): 313–20. PMID 8172583.
- Davis AE (январь 2005 г.). «Патофизиология наследственного ангионевротического отека». Клиническая иммунология . 114 (1): 3–9. doi :10.1016/j.clim.2004.05.007. PMID 15596403.
- Siddique Z, McPhaden AR, McCluskey D, Whaley K (1992). «Удаление одного основания из гена ингибитора C1 вызывает наследственный ангионевротический отек I типа». Human Heredity . 42 (4): 231–4. doi :10.1159/000154075. PMID 1339401.
- Davis AE, Aulak K, Parad RB, Stecklein HP, Eldering E, Hack CE и др. (август 1992 г.). «Мутации шарнирной области ингибитора C1 вызывают дисфункцию посредством различных механизмов». Nature Genetics . 1 (5): 354–8. doi :10.1038/ng0892-354. PMID 1363816. S2CID 29076504.
- Frangi D, Aulak KS, Cicardi M, Harrison RA, Davis AE (апрель 1992 г.). «Дисфункциональная ингибиторная белка C1 с новой мутацией реактивного центра (Arg-444-->Leu)». FEBS Letters . 301 (1): 34–6. doi : 10.1016/0014-5793(92)80204-T . PMID 1451784. S2CID 28082291.
- Lappin DF, Guc D, Hill A, McShane T, Whaley K (январь 1992 г.). «Влияние интерферона-гамма на экспрессию генов комплемента в различных типах клеток». The Biochemical Journal . 281 (Pt 2): 437–42. doi :10.1042/bj2810437. PMC 1130704 . PMID 1531292.
- Siddique Z, McPhaden AR, Lappin DF, Whaley K (декабрь 1991 г.). «Мутация сайта сплайсинга РНК в гене ингибитора C1 вызывает наследственный ангионевротический отек I типа». Human Genetics . 88 (2): 231–2. doi :10.1007/bf00206079. PMID 1684567. S2CID 20492891.
- Frangi D, Cicardi M, Sica A, Colotta F, Agostoni A, Davis AE (сентябрь 1991 г.). «Бессмысленные мутации влияют на уровни РНК-мессенджера ингибитора C1 у пациентов с наследственным ангионевротическим отеком I типа». Журнал клинических исследований . 88 (3): 755–9. doi :10.1172/JCI115373. PMC 295456. PMID 1885769 .
- Carter PE, Duponchel C, Tosi M, Fothergill JE (апрель 1991 г.). «Полная нуклеотидная последовательность гена ингибитора C1 человека с необычно высокой плотностью элементов Alu». European Journal of Biochemistry . 197 (2): 301–8. doi :10.1111/j.1432-1033.1991.tb15911.x. PMID 2026152.
- Parad RB, Kramer J, Strunk RC, Rosen FS, Davis AE (сентябрь 1990 г.). «Дисфункциональный ингибитор C1 Ta: удаление Lys-251 приводит к приобретению сайта N-гликозилирования». Труды Национальной академии наук Соединенных Штатов Америки . 87 (17): 6786–90. Bibcode :1990PNAS...87.6786P. doi : 10.1073/pnas.87.17.6786 . PMC 54622 . PMID 2118657.
- Stoppa-Lyonnet D, Carter PE, Meo T, Tosi M (февраль 1990 г.). «Кластеры внутригенных повторов Alu предрасполагают человеческий локус ингибитора C1 к вредоносным перестройкам». Труды Национальной академии наук Соединенных Штатов Америки . 87 (4): 1551–5. Bibcode : 1990PNAS...87.1551S. doi : 10.1073 /pnas.87.4.1551 . PMC 53513. PMID 2154751.
- Levy NJ, Ramesh N, Cicardi M, Harrison RA, Davis AE (январь 1990 г.). «Наследственный ангионевротический отек II типа, который может быть результатом замены одного нуклеотида в кодоне для аланина-436 в гене ингибитора C1». Труды Национальной академии наук Соединенных Штатов Америки . 87 (1): 265–8. Bibcode : 1990PNAS...87..265L. doi : 10.1073/pnas.87.1.265 . PMC 53243. PMID 2296585 .
- Theriault A, Whaley K, McPhaden AR, Boyd E, Connor JM (апрель 1990 г.). «Региональное назначение гена ингибитора C1 человека в 11q11-q13.1». Генетика человека . 84 (5): 477–9. doi :10.1007/BF00195824. PMID 2323781. S2CID 21989261.
- Aulak KS, Cicardi M, Harrison RA (июнь 1990 г.). «Идентификация новой мутации остатка P1 (444Arg----Ser) в дисфункциональном ингибиторе белка C1, содержащемся в плазме наследственного ангионевротического отека II типа». FEBS Letters . 266 (1–2): 13–6. doi : 10.1016/0014-5793(90)81494-9 . PMID 2365061. S2CID 35981265.
- Skriver K, Radziejewska E, Silbermann JA, Donaldson VH, Bock SC (февраль 1989). «CpG-мутации в реактивном сайте человеческого ингибитора C1». Журнал биологической химии . 264 (6): 3066–71. doi : 10.1016/S0021-9258(18)94031-7 . PMID 2563376.
- Ariga T, Igarashi T, Ramesh N, Parad R, Cicardi M, Davis AE (июнь 1989 г.). «Дефицит ингибитора C1 типа I с небольшой информационной РНК в результате делеции одного экзона». Журнал клинических исследований . 83 (6): 1888–93. doi :10.1172/JCI114095. PMC 303909. PMID 2723063 .
- Tosi M, Duponchel C, Bourgarel P, Colomb M, Meo T (1986). «Молекулярное клонирование ингибитора C1 человека: гомология последовательностей с альфа-1-антитрипсином и другими членами суперсемейства серпинов». Gene . 42 (3): 265–72. doi :10.1016/0378-1119(86)90230-1. PMID 3089875.
Внешние ссылки
- Расположение генома человека SERPING1 и страница с подробностями гена SERPING1 в браузере геномов UCSC .
- B02AB03 ( ВОЗ )
- Обзор всей структурной информации, доступной в PDB для UniProt : P05155 (ингибитор плазменной протеазы C1) на сайте PDBe-KB .