stringtranslate.com

синдром Кноблоха

Синдром Кноблоха — редкое генетическое заболевание, при котором наблюдаются серьезные проблемы со зрением и часто дефект черепа . Он был назван в честь офтальмолога Уильяма Хантера Кноблоха (1926–2005), [2], который впервые описал синдром в 1971 году. [3] Обычным явлением является дегенерация стекловидного тела и сетчатки , двух компонентов глаза . Это нарушение часто приводит к отделению сетчатки (светочувствительной ткани в задней части глаза) от глаза, называемому отслойкой сетчатки , которая может быть рецидивирующей. [4] Чрезвычайная миопия (близорукость) является распространенным признаком. [4] Ограниченные данные, полученные с помощью электроретинографии, позволяют предположить, что дисфункция колбочек и палочек также является признаком. [5]

Синдром Кноблоха вызывается мутациями в аутосомно-рецессивном наследственном гене . Эти мутации были обнаружены в гене COL18A1 , который отвечает за образование белка , который строит коллаген XVIII . Этот тип коллагена находится в базальных мембранах различных тканей организма. Считается, что его недостаток в глазу ответственен за нарушение нормального развития глаз. [4] Существует два типа синдрома Кноблоха, и были выдвинуты аргументы в пользу третьего. [6] Когда синдром вызван мутациями в гене COL18A1, он называется синдромом Кноблоха типа 1. [7] Гены, вызывающие типы II и III, еще не идентифицированы. [ необходима цитата ]

Синдром Кноблоха также характеризуется катарактой , вывихом хрусталика с дефектами черепа, такими как затылочная энцефалоцеле и затылочная аплазия . [8] Энцефалоцеле — это дефект нервной трубки , при котором череп не полностью закрыт, и мешковидные выпячивания мозга могут проталкиваться через череп; (это может быть также результатом других причин). [9] При синдроме Кноблоха это обычно наблюдается в затылочной области, а аплазия — это недоразвитие ткани, снова в этой ссылке, в затылочной области. [ необходима ссылка ]

Ссылки

  1. ^ "Синдром Кноблоха | Центр информации о генетических и редких заболеваниях (GARD) – программа NCATS". rarediseases.info.nih.gov . Получено 17 марта 2019 г. .
  2. ^ Ramsay RC. Уильям Х. Кноблох, доктор медицины (1926-2005). Некролог. Arch Ophthalmol 2006; 124: 431; https://jamanetwork.com/journals/jamaophthalmology/fullarticle/417580
  3. ^ Knobloch WH, Layer JM. Отслоение сетчатки и энцефалоцеле. J Pediat Ophthalmol 1971; 8: 181-184
  4. ^ Справочник abc , Генетика Главная. "Синдром Кноблоха". Справочник Генетика Главная .
  5. ^ Халл, С.; Арно, Г.; Ку, КА; Ге, З.; Васим, Н.; Чандра, А.Р.; Вебстер, А.Р.; Робсон, А.Г.; Михаэлидес, М.; Велебер, Р.Г.; Даваньянам, И.; Чен, Р.; Холдер, Г.Е.; Пеннеси, М.Э.; Мур, А.Т. (2016). «Молекулярные и клинические данные у пациентов с синдромом Кноблоха» (PDF) . JAMA Ophthalmol . 134 (7): 753–62. doi : 10.1001/jamaophthalmol.2016.1073 . PMID  27259167.
  6. ^ Халик, С; Абид, А; Уайт, ДР; Джонсон, КА; Исмаил, М; Хан, А; Аюб, К; Султана, С; Махер, ЭР; Мехди, СК (2007). «Картирование нового варианта синдрома Кноблоха типа III (KNO3) на хромосоме 17q11.2». Am J Med Genet A. 143A ( 23): 2768–74. doi :10.1002/ajmg.a.31739. PMID  17975799. S2CID  28946327.
  7. ^ "Запись OMIM - # 267750 - Синдром Кноблоха 1; KNO1". www.omim.org . Получено 24 февраля 2018 г. .
  8. ^ Aldahmesh, MA; Khan, AO; Mohamed, JY; Alkuraya, H.; Ahmed, H.; Bobis, S.; Al-Mesfer, S.; Alkuraya, FS (2011). «Идентификация ADAMTS18 как гена, мутировавшего при синдроме Кноблоха». J. Med. Genet . 48 (9): 597–601. doi :10.1136/jmedgenet-2011-100306. PMID  21862674. S2CID  22473497.
  9. ^ Dorland's (2012). Иллюстрированный медицинский словарь Dorland's (32-е изд.). Elsevier Saunders. стр. 613. ISBN 978-1-4160-6257-8.