Наиболее распространенный синдром эпилепсии в детском возрасте, обычно проходящий с возрастом.
Медицинское состояние
Доброкачественная роландическая эпилепсия или самокупирующаяся эпилепсия с центротемпоральными спайками (ранее доброкачественная детская эпилепсия с центротемпоральными спайками (BECTS)) является наиболее распространенным синдромом эпилепсии в детском возрасте . [1] [2] Большинство детей перерастают этот синдром (он начинается в возрасте от 3 до 13 лет, достигает пика в возрасте 8–9 лет и прекращается в возрасте 14–18 лет), отсюда и название « доброкачественный» . [3] [4] Приступы, иногда называемые сильвиевыми припадками , начинаются вокруг центральной борозды мозга (также называемой центротемпоральной областью, расположенной вокруг роландовой борозды, в честь Луиджи Роландо ). [5 ]
Признаки и симптомы
Основными признаками роландической эпилепсии являются редкие, часто единичные, фокальные припадки, состоящие из: [6] [7] [8] [9] [10] [11]
а. односторонние лицевые сенсомоторные симптомы (30% пациентов)
Гемифациальные сенсомоторные приступы часто полностью локализуются в нижней губе или распространяются на ипсилатеральную руку. Двигательные проявления — внезапные, непрерывные или вспышки клонических сокращений, обычно длящиеся от нескольких секунд до минуты. Также распространено ипсилатеральное тоническое отклонение рта. Гемифациальные сенсорные симптомы состоят из одностороннего онемения, в основном в углу рта. Гемифациальные приступы часто связаны с неспособностью говорить и гиперсаливацией: левая сторона моего рта онемела и начала дергаться и тянуться влево, и я не мог говорить, чтобы сказать, что со мной происходит.
В некоторых случаях можно наблюдать отрицательный миоклонус, как прерывание тонической мышечной активности
Орофаринголарингеальные иктальные проявления — это односторонние сенсомоторные симптомы внутри рта. Онемение и, чаще всего, парестезии (покалывание, пощипывание, замораживание) обычно диффузны с одной стороны или, в исключительных случаях, могут быть строго локализованы даже в одном зубе. Моторные орофаринголарингеальные симптомы вызывают странные звуки, такие как предсмертный хрип, полоскание горла, хрюканье и гортанные звуки, а также их комбинации: Во сне он издавал гортанные звуки, оттягивая рот вправо, «как будто он жует язык» . Мы слышали, как она издает странные звуки, «похожие на рев», и обнаружили, что она не реагирует, голова поднята с подушки, глаза широко открыты, изо рта текут реки слюны, она напряжена.
Задержка речи — форма анартрии . Ребенок не может произнести ни одного внятного слова и пытается общаться жестами. Мой рот открылся, и я не мог говорить. Я хотел сказать, что не могу говорить. В то же время меня как будто кто-то душил.
Гиперсаливация , ярко выраженное автономное проявление, часто ассоциируется с гемифациальными припадками, симптомами ротоглотки и гортани и остановкой речи. Гиперсаливация — это не просто пена: внезапно мой рот наполняется слюной, она течет рекой, и я не могу говорить.
Могут возникать обмороки, подобные эпилептическим припадкам , вероятно, как сопутствующий симптом синдрома Панайотопулоса : она лежит без сознания, без движений, без судорог, как восковая фигура, безжизненная.
Сознание и воспоминания полностью сохранены более чем в половине (58%) роландических приступов. Я чувствовал, что воздух нагнетается мне в рот, я не мог говорить и не мог закрыть рот. Я мог хорошо понимать все, что мне говорили. В других случаях я чувствовал, что у меня во рту еда, а также было много слюнотечения. Я не мог говорить.
В остальных случаях (42%) сознание нарушалось во время иктального прогресса, и в одной трети случаев не было никаких воспоминаний об иктальных событиях.
Прогрессирование до гемиконвульсий или генерализованных тонико-клонических припадков наблюдается примерно у половины детей, а за гемиконвульсиями может последовать постиктальный гемипарез Тодда.
Продолжительность и циркадное распределение : Роландические приступы обычно кратковременны, длятся 1–3 минуты. Три четверти приступов происходят во время сна с небыстрым движением глаз, в основном в начале сна или непосредственно перед пробуждением.
Эпилептический статус : хотя и редко, но чаще встречается фокальный моторный статус или гемиконвульсивный эпилептический статус, чем вторично генерализованный судорожный эпилептический статус, что является исключением. [12] [13] Оперкулярный эпилептический статус обычно возникает у детей с атипичной эволюцией или может быть вызван карбамазепином или ламотриджином. Это состояние длится от нескольких часов до нескольких месяцев и состоит из постоянных односторонних или двусторонних сокращений рта, языка или век, положительного или отрицательного тонкого периорального или другого миоклонуса, дизартрии , остановки речи, трудностей с глотанием, окулофациальной апраксии и гиперсаливации. Они часто связаны с непрерывными спайками и волнами на ЭЭГ во время медленного сна .
Другие типы приступов : несмотря на выраженную гиперсаливацию, фокальные приступы с преимущественно автономными проявлениями (автономные приступы) не считаются частью основного клинического синдрома роландической эпилепсии. Однако у некоторых детей могут наблюдаться независимые автономные приступы или приступы со смешанными роландическими-автономными проявлениями, включая рвоту, как при синдроме Панайотопулоса . [14] [15] [16] [17]
Атипичные формы : роландическая эпилепсия может иметь атипичные проявления, такие как начало в раннем возрасте, задержка развития или трудности в обучении при включении, другие типы приступов и атипичные отклонения от нормы на ЭЭГ. [13] [18] [19] [20]
У таких детей обычно нормальный интеллект и развитие. [3] Обучение может оставаться незатронутым, пока ребенок страдает роландической эпилепсией.
Причина
Доброкачественная эпилепсия с центротемпоральными спайками считается генетическим заболеванием . Сообщалось об аутосомно-доминантном наследовании с возрастной зависимостью и переменной пенетрантностью, хотя не все исследования поддерживают эту теорию. [4] [21] [22] Исследования сцепления указали на возможную область восприимчивости на хромосоме 15q 14, в непосредственной близости от субъединицы альфа-7 ацетилхолинового рецептора . [23] Большинство исследований показывают небольшое преобладание мужчин. [4] Из-за доброкачественного течения и возрастной специфичности считается, что это представляет собой наследственное нарушение созревания мозга. [4]
Диагноз может быть подтвержден, когда характерные центротемпоральные спайки видны на электроэнцефалографии (ЭЭГ). [25] Обычно видны высоковольтные спайки, за которыми следуют медленные волны. [26] Учитывая ночную активность, ЭЭГ сна часто может быть полезной. Технически, метка «доброкачественный» может быть подтверждена только в том случае, если развитие ребенка продолжает быть нормальным во время последующего наблюдения. [4] Нейровизуализация, обычно с использованием МРТ , рекомендуется только в случаях с нетипичным проявлением или нетипичными результатами клинического обследования или ЭЭГ. Расстройство следует дифференцировать от нескольких других состояний, особенно центротемпоральных спайков без судорог, центротемпоральных спайков с локальной патологией мозга, центральных спайков при синдроме Ретта и синдроме ломкой Х-хромосомы , злокачественной роландической эпилепсии, височной эпилепсии и синдрома Ландау-Клеффнера . [ необходима ссылка ]
Уход
Учитывая доброкачественную природу состояния и низкую частоту приступов, лечение часто не требуется. Если лечение оправдано или предпочтительно ребенком и его или ее семьей, противоэпилептические препараты обычно могут легко контролировать приступы. [3] Карбамазепин является наиболее часто используемым препаратом первой линии, но многие другие противоэпилептические препараты , включая вальпроат , фенитоин , габапентин , леветирацетам и сультиам, также оказались эффективными. [4] Некоторые рекомендуют принимать препарат перед сном. [27] Лечение может быть коротким, и прием препаратов почти наверняка можно прекратить после двух лет без приступов и при нормальных результатах ЭЭГ, возможно, даже раньше. [4]
Обучение родителей о роландической эпилепсии является краеугольным камнем правильного лечения. Травмирующее, иногда долгосрочное воздействие на родителей имеет большое значение. [28]
Неясно, есть ли какие-либо преимущества у клобазама по сравнению с другими противосудорожными препаратами. [29]
Прогноз
Прогноз при роландических припадках неизменно благоприятный, с вероятностью менее 2% риска развития абсансных припадков и реже GTCS во взрослой жизни. [6] [7] [8] [9] [10] [11]
Ремиссия обычно наступает в течение 2–4 лет с момента начала и до достижения 16-летнего возраста. Общее количество припадков невелико, у большинства пациентов бывает менее 10 припадков; у 10–20% бывает только один припадок. Примерно у 10–20% могут быть частые припадки, но они также проходят с возрастом. У детей с роландическими припадками могут развиваться обычно легкие и обратимые лингвистические, когнитивные и поведенческие отклонения во время активной фазы заболевания. [30] [31] [32] [33] Они могут быть хуже у детей с началом припадков до 8 лет, высокой частотой возникновения и многоочаговыми спайками ЭЭГ. [34] [35]
Развитие, социальная адаптация и профессия взрослых с предшествующим анамнезом роландических припадков были признаны нормальными. [36] [37]
Эпидемиология
Возраст начала заболевания колеблется от 1 до 14 лет, у 75% заболевание начинается в возрасте 7–10 лет. Преобладание среди мужчин составляет 1,5%, распространенность составляет около 15% у детей в возрасте 1–15 лет с нефебрильными судорогами, а заболеваемость составляет 10–20/100 000 детей в возрасте 0–15 лет [38] [39] [40] [41] [42]
^ Доброкачественная роландическая эпилепсия. Получено 8 августа 2008 г.
^ ab Beaussart, Marc (декабрь 1972 г.). «Доброкачественная эпилепсия детей с роландическими (центрально-височными) пароксизмальными очагами. Клиническая сущность. Исследование 221 случая». Epilepsia . 13 (6): 795–811. doi :10.1111/j.1528-1157.1972.tb05164.x. PMID 4509173. S2CID 45968110.
^ ab Loiseau, P; Beaussart, M (декабрь 1973 г.). «Приступы доброкачественной детской эпилепсии с роландическими пароксизмальными разрядами». Epilepsia . 14 (4): 381–389. doi :10.1111/j.1528-1157.1973.tb03977.x. PMID 4521094. S2CID 46417708.
^ ab Лерман, П; Кивити, С (апрель 1975 г.). «Доброкачественная фокальная эпилепсия детского возраста. Последующее исследование 100 выздоровевших пациентов». Архивы неврологии . 32 (4): 261–264. doi :10.1001/archneur.1975.00490460077010. PMID 804895.
^ ab Panayiotopoulos, Chrysostomos P. (1 января 1999 г.). «Доброкачественная детская эпилепсия с центротемпоральными спайками или роландическими припадками». Benign Childhood Partial Seizures and Related Epileptic Syndromes . Лондон: John Libbey Eurotext. стр. 33–100. ISBN978-0-86196-577-9. Получено 2 сентября 2013 г.
^ ab Dalla, Bernardina; Sgro, Vincenzo; Fejerman, Natalio (1 января 2005 г.). «Эпилепсия с центрально-височными спайками и связанными с ней синдромами». В Roger, Joseph; Bureau, Michelle; Dravet, Charlotte; Genton, Pierre (ред.). Эпилептические синдромы в младенчестве, детстве и подростковом возрасте . Франция: John Libbey Eurotext. стр. 203–225. ISBN978-2-7420-0569-7. Получено 2 сентября 2013 г. {{cite book}}: |editor-last2=имеет общее название ( помощь )
^ ab Panayiotopoulos, CP; Michael, M.; Sanders, S.; Valeta, T.; Koutroumanidis, M. (21 августа 2008 г.). «Доброкачественные детские фокальные эпилепсии: оценка установленных и недавно выявленных синдромов». Brain . 131 (9): 2264–2286. doi : 10.1093/brain/awn162 . PMID 18718967.
^ Deonna T, Ziegler AL, Despland PA (1986). «Комбинированная миоклонико-астатическая и «доброкачественная» фокальная эпилепсия детства («атипичная доброкачественная парциальная эпилепсия детства»). Отдельный синдром?». Neuropediatrics . 17 (3): 144–51. doi :10.1055/s-2008-1052516. PMID 3762871.
^ ab Fejerman, Natalio; Caraballo, Roberto; Tenembaum, Silvia N. (1 апреля 2000 г.). «Атипичные эволюции доброкачественных локализованных эпилепсий у детей: предсказуемы ли они?». Epilepsia . 41 (4): 380–390. doi : 10.1111/j.1528-1157.2000.tb00177.x . PMID 10756401.
^ МИХАЛИС КУТРУМАНИДИС; CHR ИСОСТОМОС ПАНАЙОТОПУЛОС. «Глава 9: Доброкачественные синдромы предрасположенности к припадкам у детей» (PDF) .{{cite journal}}: Цитировать журнал требует |journal=( помощь )
^ Caraballo R, Cersosimo R, Fejerman N (июнь 2007 г.). «Синдром Панайотопулоса: перспективное исследование 192 пациентов». Эпилепсия . 48 (6): 1054–61. doi : 10.1111/j.1528-1167.2007.01085.x . PMID 17442007.
^ Спеккио Н., Тривизано М., Ди С., Каппеллетти С., Масчиарелли Г., Волков Дж. и др. (октябрь 2010 г.). «Синдром Панайотопулоса: клиническое, ЭЭГ и нейропсихологическое исследование 93 последовательных пациентов». Эпилепсия . 51 (10): 2098–107. дои : 10.1111/j.1528-1167.2010.02639.x . ПМИД 20528983.
^ "Глава 9 Синдромы восприимчивости к доброкачественным детским припадкам" (PDF) . epilepsy society . Получено 26 апреля 2016 г. .
^ Датта А, Синклер ДБ (март 2007 г.). «Доброкачественная эпилепсия детского возраста с роландическими спайками: типичные и атипичные варианты». Pediatr Neurol . 36 (3): 141–5. doi :10.1016/j.pediatrneurol.2006.12.003. PMID 17352945.
^ Kramer U (июль 2008 г.). «Атипичные проявления доброкачественной детской эпилепсии с центротемпоральными спайками: обзор». J Child Neurol . 23 (7): 785–90. doi :10.1177/0883073808316363. PMID 18658078. S2CID 206547125.
^ Wirrell EC, Camfield PR, Gordon KE, Dooley JM, Camfield CS (1995). «Доброкачественная роландическая эпилепсия: атипичные признаки очень распространены». Журнал детской неврологии . 10 (6): 455–8. doi :10.1177/088307389501000606. PMID 8576555. S2CID 7888491.
^ Бали Б., Кулл Л.Л., Струг Л.Дж. и др. (декабрь 2007 г.). «Аутосомно-доминантное наследование центротемпоральных острых волн в семьях с роландической эпилепсией». Эпилепсия . 48 (12): 2266–72. doi :10.1111/j.1528-1167.2007.01221.x. PMC 2150739 . PMID 17662063.
^ Neubauer BA, Fiedler B, Himmelein B, et al. (декабрь 1998 г.). «Центротемпоральные спайки у семей с роландической эпилепсией: связь с хромосомой 15q14». Neurology . 51 (6): 1608–12. doi :10.1212/WNL.51.6.1608. PMID 9855510. S2CID 81561.
^ Strug LJ, Clarke T, Chiang T и др. (январь 2009 г.). «Центровисочная острая волна ЭЭГ при роландической эпилепсии соответствует комплексу белков элонгатора 4 (ELP4)». Eur. J. Hum. Genet . 17 (9): 1171–1181. doi :10.1038/ejhg.2008.267. PMC 2729813 . PMID 19172991.
^ McAbee GN, Wark JE (сентябрь 2000 г.). «Практический подход к неосложненным припадкам у детей». Am Fam Physician . 62 (5): 1109–16. PMID 10997534.
^ Валета Т. Родительское отношение, реакция и образование при доброкачественных детских очаговых припадках. В: Panayiotopoulos CP, редактор. Эпилепсии: припадки, синдромы и лечение. Оксфорд: Bladon Medical Publishing; 2005. стр. 258-61.
^ Арья, Равиндра; Гиридхаран, Ниша; Ананд, Видху; Гарг, Сушил К. (2018). «Монотерапия клобазамом при фокальных или генерализованных приступах». База данных систематических обзоров Кокрейна . 2018 (7): CD009258. doi :10.1002/14651858.CD009258.pub3. ISSN 1469-493X. PMC 6513499. PMID 29995989 .
^ Neri ML, Guimaraes CA, Oliveira EP, Duran MH, Medeiros LL, Montenegro MA и др. (август 2012 г.). «Нейропсихологическая оценка детей с роландической эпилепсией: исполнительные функции». Epilepsy Behav . 24 (4): 403–7. doi :10.1016/j.yebeh.2012.04.131. PMID 22683244. S2CID 39208839.
^ Callenbach PM, Bouma PA, Geerts AT, Arts WF, Stroink H, Peeters EA и др. (октябрь 2010 г.). «Долгосрочный исход доброкачественной детской эпилепсии с центротемпоральными спайками: голландское исследование эпилепсии у детей». Seizure . 19 (8): 501–6. doi : 10.1016/j.seizure.2010.07.007 . PMID 20688544.
^ Goldberg-Stern H, Gonen OM, Sadeh M, Kivity S, Shuper A, Inbar D (январь 2010 г.). «Нейропсихологические аспекты доброкачественной детской эпилепсии с центротемпоральными спайками». Припадки . 19 (1): 12–6. doi : 10.1016/j.seizure.2009.10.004 . PMID 19963405.
^ Danielsson J, Petermann F (декабрь 2009 г.). «Когнитивные дефициты у детей с доброкачественной роландической эпилепсией детства или роландическими разрядами: исследование детей в возрасте от 4 до 7 лет с припадками и без них по сравнению со здоровыми людьми». Epilepsy Behav . 16 (4): 646–51. doi :10.1016/j.yebeh.2009.08.012. PMID 19879197. S2CID 26541481.
^ Пикчинелли П., Боргатти Р., Альдини А., Бинделли Д., Ферри М., Перна С. и др. (май 2008 г.). «Учебная успеваемость у детей с роландической эпилепсией». Dev Med Детский Нейрол . 50 (5): 353–6. дои : 10.1111/j.1469-8749.2008.02040.x. PMID 18294216. S2CID 72316627.
^ Bulgheroni S, Franceschetti S, Vago C, Usilla A, Pantaleoni C, D'Arrigo S и др. (март 2008 г.). «Вербальная дихотическая эффективность слушания и ее связь с особенностями ЭЭГ при доброкачественной детской эпилепсии с центротемпоральными спайками». Epilepsy Res . 79 (1): 31–8. doi :10.1016/j.eplepsyres.2007.12.016. PMID 18294817. S2CID 20350442.
^ Blom S, Heijbel J (1982). «Доброкачественная эпилепсия у детей с центротемпоральными фокусами ЭЭГ: последующее исследование во взрослом возрасте пациентов, первоначально обследованных в детстве». Epilepsia . 23 (6): 629–32. doi :10.1111/j.1528-1157.1982.tb05078.x. PMID 7173130. S2CID 158639.
^ Loiseau P, Pestre M, Dartigues JF, Commenges D, Barberger-Gateau C, Cohadon S (1983). «Долгосрочный прогноз при двух формах детской эпилепсии: типичные абсансы и эпилепсия с роландическими (центротемпоральными) фокусами ЭЭГ». Annals of Neurology . 13 (6): 642–8. doi :10.1002/ana.410130610. PMID 6410975. S2CID 34476488.
^ Сиденвалл Р., Форсгрен Л., Хейбель Дж. (1996). «Распространенность и характеристики эпилепсии у детей в северной Швеции». Припадки . 5 (2): 139–46. doi : 10.1016/s1059-1311(96)80055-0 . PMID 8795130.
^ Астрадссон А, Олафссон Э, Людвигссон П, Бьоргвинссон Х, Хаузер В.А. (август 1998 г.). «Роландическая эпилепсия: исследование заболеваемости в Исландии». Эпилепсия . 39 (8): 884–6. doi :10.1111/j.1528-1157.1998.tb01185.x. PMID 9701381. S2CID 33590877.
^ Bouma PA, Bovenkerk AC, Westendorp RG, Brouwer OF (1997). «Течение доброкачественной парциальной эпилепсии у детей с центротемпоральными спайками: метаанализ». Neurology . 48 (2): 430–7. doi :10.1212/wnl.48.2.430. PMID 9040734. S2CID 21989145.
^ Larsson K, Eeg-Olofsson O (май 2006). «Исследование эпилепсии у детей из шведского графства на основе популяции». Eur J Paediatr Neurol . 10 (3): 107–13. doi :10.1016/j.ejpn.2006.02.005. PMID 16638642.
^ Berg AT, Shinnar S, Levy SR, Testa FM (апрель 1999). «Впервые диагностированная эпилепсия у детей: представление при постановке диагноза». Epilepsia . 40 (4): 445–52. doi : 10.1111/j.1528-1157.1999.tb00739.x . PMID 10219270.