stringtranslate.com

Дисморфическая черта

Множественные дисморфические черты у пациента с синдромом Питта–Роджерса–Дэнкса : микроцефалия , микрогнатия и выпячивание глазных яблок

Дисморфическая черта — это аномальное различие в строении тела. Это может быть изолированное явление у в остальном нормального человека или оно может быть связано с врожденным расстройством , генетическим синдромом или врожденным дефектом . Дисморфология — это изучение дисморфических черт, их происхождения и правильной номенклатуры. Одной из ключевых проблем в выявлении и описании дисморфических черт является использование и понимание специфических терминов у разных людей. [1] Клинические генетики и педиатры обычно наиболее тесно связаны с выявлением и описанием дисморфических черт, поскольку большинство из них проявляются в детстве.

Дисморфические черты могут варьироваться от изолированных, легких аномалий, таких как клинодактилия или синофриз, до тяжелых врожденных аномалий, таких как пороки сердца и голопрозэнцефалия . В некоторых случаях дисморфические черты являются частью более обширной клинической картины, иногда известной как последовательность , синдром или ассоциация. [2] Распознавание закономерностей дисморфических черт является важной частью диагностического процесса генетика, поскольку многие генетические заболевания проявляются общим набором черт. [1] Существует несколько коммерчески доступных баз данных, которые позволяют врачам вводить наблюдаемые ими черты у пациента для создания дифференциального диагноза. [1] [3] Эти базы данных не являются безошибочными, поскольку они требуют от врача предоставления собственного опыта, особенно когда наблюдаемые клинические черты являются общими. У ребенка мужского пола с низким ростом и гипертелоризмом может быть несколько различных расстройств, поскольку эти результаты не являются высокоспецифичными. [1] Однако, такой признак, как синдактилия 2,3 пальцев ног, повышает индекс подозрения на синдром Смита-Лемли-Опица . [4]

Большинство проектов с открытым исходным кодом, которые выполняют фенотип-зависимую патологию или приоритизацию генов, работают с терминологией Онтологии фенотипа человека . Этот контролируемый словарь может использоваться для описания клинических особенностей пациента и подходит для подходов машинного обучения. Общедоступные базы данных, которые лаборатории используют для размещения своих диагностических результатов, такие как ClinVar , могут использоваться для построения графов знаний для исследования пространства клинических особенностей. [5]

Дисморфические черты всегда присутствуют с рождения, хотя некоторые из них не сразу заметны при визуальном осмотре . Их можно разделить на группы в зависимости от их происхождения, включая пороки развития (ненормальное развитие), нарушения (повреждение ранее нормальной ткани), деформации (повреждение, вызванное внешней физической силой) и дисплазии (ненормальный рост или организация внутри ткани). [1] [2]

Дисморфология

Дисморфология — это дисциплина, использующая дисморфические признаки в диагностической работе и определении синдромных расстройств. В последние годы достижения в области компьютерного зрения также привели к появлению нескольких подходов глубокого обучения , которые помогают генетикам в изучении лицевого гештальта. [6] [7] [8] Данные для обучения и тестирования для врачей и компьютерных специалистов с целью сравнения производительности новых ИИ можно получить из GestaltMatcher . [ требуется ссылка ]

Ссылки

  1. ^ abcde Рирдон, В.; Доннай, Д. (2007). «Дисморфология демистифицирована». Архивы болезней у детей: фетальное и неонатальное издание . 92 (3): F225–F229. doi :10.1136/adc.2006.110619. PMC 2675338.  PMID 17449858  .
  2. ^ ab Maitra, Anirban; Kumar, Vinay (2004). «Болезни младенчества и детства». В Kumar, Vinay; Abbas, Abul L.; Fausto, Nelson (ред.). Robbins and Coltran Pathologic Basis of Disease (7-е изд.). Philadelphia: Elsevier. стр. 469–508. ISBN 978-0-7216-0187-8.
  3. ^ Fryns, J.-P.; De Ravel, TD (2002). "London Dysmorphology Database, London Neurogenetics Database and Dysmorphology Photo Library on CD-ROM \Version 3] 2001". Генетика человека . 111 (1): 113. doi :10.1007/s00439-002-0759-6. PMID  12136245. S2CID  20083700.
  4. ^ Nowaczyk, MJ; Waye, JS (2001). «Синдром Смита-Лемли-Опица: новый метаболический способ понимания биологии развития, эмбриогенеза и дисморфологии». Clinical Genetics . 59 (6): 375–386. doi :10.1034/j.1399-0004.2001.590601.x. PMID  11453964. S2CID  9146017.
  5. ^ Пэн, Чэнъяо; Дик, Саймон; Шмид, Александр; Ахмад, Ашар; Кнаус, Алексей; Венцель, Марен; Менерт, Лаура; Цирн, Биргит; Хаак, Тобиас; Оссовский, Стефан; Вагнер, Матиас; Брюне, Тереза; Эмке, Надя; Дэниел, Магдалена; Роснев Станислав; Камфанс, Том; Надав, Гай; Флейшер, Николь; Фрелих, Хольгер; Кравиц, Питер (2021). «CADA: определение приоритетов генов на основе фенотипов на основе графа знаний, обогащенного случаями». стр. lqab078. medRxiv 10.1101/2021.03.01.21251705 . 
  6. ^ Ферри, Квентин; Стейнберг, Джулия; Веббер, Калеб; Фицпатрик, Дэвид Р.; Понтинг, Крис П.; Зиссерман, Эндрю; Неллакер, Кристоффер (2014-06-24). Толлман, Стивен (ред.). «Диагностически значимая информация о гештальтах лица из обычных фотографий». eLife . 3 : e02020. doi : 10.7554/eLife.02020 . ISSN  2050-084X. PMC 4067075 . PMID  24963138. 
  7. ^ Гурович, Ярон; Ханани, Яир; Бар, Омри; Надав, Гай; Фляйшер, Николь; Гельбман, Декель; Базель-Салмон, Лина; Кравиц, Питер М.; Кампхаузен, Сюзанна Б.; Ценкер, Мартин; Берд, Линн М. (январь 2019 г.). «Определение лицевых фенотипов генетических расстройств с помощью глубокого обучения». Nature Medicine . 25 (1): 60–64. doi :10.1038/s41591-018-0279-0. ISSN  1546-170X. PMID  30617323. S2CID  57574514.
  8. ^ Се, Цунг-Чиен; Бар-Хаим, Авирам; Муса, Шахида; Эмке, Надя; Грипп, Карен В.; Пантель, Жан Тори; Дэниел, Магдалена; Менса, Мартин Атта; Хорн, Дениз; Флейшер, Николь; Бонини, Гильерме (04 января 2021 г.). «GestaltMatcher: Преодоление ограничений сопоставления редких заболеваний с использованием фенотипических дескрипторов лица». medRxiv 10.1101/2020.12.28.20248193v1 .