Миотонин-протеинкиназа (MT-PK), также известная как протеинкиназа миотонической дистрофии (MDPK) или протеинкиназа миотонической дистрофии (DMPK), представляет собой фермент , который у людей кодируется геном DMPK . [5] [6] [7]
Продукт гена DMPK представляет собой протеинкиназу Ser/Thr, гомологичную киназам, активируемым MRCK p21, и семейству киназ Rho. [8] Данные, полученные с использованием антител, которые обнаруживают специфические изоформы DMPK, указывают на то, что наиболее распространенной изоформой DMPK является белок массой 80 кДа, экспрессируемый почти исключительно в гладких, скелетных и сердечных мышцах. [9] Эта киназа существует как в мембранно-ассоциированной, так и в растворимой форме в образцах левого желудочка человека. Различные C-концы DMPK, возникающие в результате альтернативного сплайсинга, определяют его локализацию в эндоплазматическом ретикулуме, митохондриях или цитозоле в трансфицированных клетках COS-1. [10] Среди субстратов для DMPK, предложенных в исследованиях in vitro, находятся фосфолемман, дигидропиридиновый рецептор и миозиновая фосфатаза, нацеливающая субъединица. Однако in vivo демонстрация фосфорилирования этих субстратов DMPK еще не установлена, и связь между этими субстратами и клиническими проявлениями миотонической дистрофии (DM) неясна. [11] [12]
Функция
Миотонин-протеинкиназа — это серин-треониновая киназа , которая тесно связана с другими киназами, которые взаимодействуют с членами семейства Rho малых ГТФаз . Субстраты для этого фермента включают миогенин , бета-субъединицу кальциевых каналов L-типа , и фосфолемман . [7] Хотя конкретная функция этого белка неизвестна, он, по-видимому, играет важную роль в мышечных, сердечных и мозговых клетках. Этот белок может участвовать в коммуникации внутри клеток. Он также, по-видимому, регулирует производство и функцию важных структур внутри мышечных клеток, взаимодействуя с другими белками. Например, было показано, что протеинкиназа миотонической дистрофии отключает (ингибирует) часть мышечного белка, называемого миозинфосфатазой. Миозинфосфатаза — это фермент, который играет роль в напряжении (сокращении) и расслаблении мышц. [13]
Структура
Протеинкиназа Dystrophia myotonica (DMPK) представляет собой сериновую/треониновую киназу, состоящую из домена киназы и домена спиральной спирали, участвующих в мультимеризации. Кристаллическая структура домена киназы DMPK, связанного с ингибитором бисиндолилмалеимидом VIII (BIM-8), выявила димерный фермент, связанный с консервативным доменом димеризации. Сродство димеризации предполагает, что одного домена киназы недостаточно для димеризации in vivo и что домены спиральной спирали необходимы для образования стабильного димера. Домен киназы находится в активной конформации с полностью упорядоченной и правильно расположенной спиралью aC и каталитическими остатками в конформации, пригодной для катализа. Консервативный гидрофобный мотив на С-концевом расширении домена киназы связан с N-концевой долей домена киназы, несмотря на то, что он не фосфорилирован. [14]
Клиническое значение
3'-нетранслируемая область этого гена содержит 5-37 копий тринуклеотидного повтора CTG. Расширение этого нестабильного мотива до 50-5000 копий вызывает миотоническую дистрофию типа I, которая усиливается с увеличением числа копий элемента повтора. Расширение повтора связано с конденсацией локальной структуры хроматина, что нарушает экспрессию генов в этой области. По мере репликации повтора DMPK образующаяся шпильковая петля приводит к расширению повтора (a) или сокращению (b). [7]
Миотоническая дистрофия (DM) 1 — это аутосомно-доминантное нервно-мышечное расстройство, поражающее приблизительно 1 из 8000 человек. У пораженных людей наблюдается широкий спектр симптомов, включая миотонию, слабость и истощение скелетных мышц, нарушения сердечной проводимости и катаракту. Несмотря на клонирование локуса, сложный фенотип заболевания DM оказался сложным для интерпретации, и точная роль DMPK в патогенезе DM остается неясной. [15]
Взаимодействия
Было показано, что протеинкиназа миотонической дистрофии взаимодействует с HSPB2 [16] [17] и RAC1 . [18]
Регулирование
Тесная связь DMPK с Rho-киназами привела к предположению, что активность DMPK может регулироваться in vivo малыми G-белками, в частности семейства Rho. Хотя у DMPK отсутствуют очевидные сайты связывания для известных G, олигомеры DMPK-1 проявляют низкую базальную каталитическую активность из-за наличия C-концевого аутоингибиторного домена (AI). Протеаза (P) внутри мембраны расщепляет DMPK-1, удаляя C-концевой аутоингибиторный и мембранный ассоциативный домены и высвобождая цитозольный, базально активный DMPK-2. Это событие обработки может привести к долговременной активации киназы. Кратковременная активация DMPK-1 и -2 может быть опосредована временным взаимодействием с небольшой GTPase (G).
Была предложена общая модель, которая учитывает олигомеризацию, процессинг и регуляцию DMPK. В этой модели временная активация активности киназы будет происходить в ответ на вторичные мессенджеры G-белка, в то время как долгосрочная активация DMPK может быть опосредована мембранной протеазой, которая расщепляет DMPK-1 для высвобождения цитозольного DMPK-2 в постоянно активированной форме. Было показано, что постоянная активация сериновых/треониновых киназ играет роль в определении судьбы клетки, а также в формировании памяти в нервной системе. В этом отношении DMPK может быть похожа на PKA и PKC, две киназы, которые могут временно активироваться в ответ на вторичные мессенджеры или постоянно активироваться протеолитическим удалением аутоингибиторного домена. Таким образом, эта модель предполагает, что две эндогенные формы DMPK могут обладать различной активностью, локализацией, регуляторами и субстратами и выполнять различные физиологические функции. [15] [19]
Ссылки
^ abc GRCh38: Ensembl выпуск 89: ENSG00000104936 – Ensembl , май 2017 г.
^ abc GRCm38: Ensembl выпуск 89: ENSMUSG00000030409 – Ensembl , май 2017 г.
^ "Human PubMed Reference:". Национальный центр биотехнологической информации, Национальная медицинская библиотека США .
^ "Mouse PubMed Reference:". Национальный центр биотехнологической информации, Национальная медицинская библиотека США .
^ Махадеван М, Цильфидис С, Сабурен Л, Шатлер Г, Амемия С, Янсен Г, Невилл С, Наранг М, Барсело Дж, О'Хой К (март 1992 г.). «Мутация миотонической дистрофии: нестабильный повтор CTG в 3'-нетранслируемой области гена». Наука . 255 (5049): 1253–5. Бибкод : 1992Sci...255.1253M. дои : 10.1126/science.1546325. ПМИД 1546325.
^ Fu YH, Pizzuti A, Fenwick RG, King J, Rajnarayan S, Dunne PW, Dubel J, Nasser GA, Ashizawa T, de Jong P (март 1992). "Нестабильный триплетный повтор в гене, связанном с миотонической мышечной дистрофией". Science . 255 (5049): 1256–8. Bibcode :1992Sci...255.1256F. doi :10.1126/science.1546326. PMID 1546326.
^ Амано М, Чихара К, Накамура Н, Канеко Т, Мацуура Ю, Кайбучи К (ноябрь 1999 г.). «СООН-конец Rho-киназы отрицательно регулирует активность rho-киназы». Журнал биологической химии . 274 (45): 32418–24. дои : 10.1074/jbc.274.45.32418 . ПМИД 10542285.
^ Lam LT, Pham YC, Nguyen TM, Morris GE (сентябрь 2000 г.). «Характеристика панели моноклональных антител показывает, что протеинкиназа миотонической дистрофии, DMPK, экспрессируется почти исключительно в мышцах и сердце». Human Molecular Genetics . 9 (14): 2167–73. doi : 10.1093/hmg/9.14.2167 . PMID 10958655.
^ Wansink DG, van Herpen RE, Coerwinkel-Driessen MM, Groenen PJ, Hemmings BA, Wieringa B (август 2003 г.). «Альтернативный сплайсинг контролирует структуру протеинкиназы миотонической дистрофии, ферментативную активность и субклеточную локализацию». Молекулярная и клеточная биология . 23 (16): 5489–501. doi :10.1128/mcb.23.16.5489-5501.2003. PMC 166319. PMID 12897125.
^ Тимченко Л., Настейнчик В., Шнайдер Т., Патель Б., Хофманн Ф., Каски КТ. (июнь 1995 г.). «Полноразмерная миотониновая протеинкиназа (72 кДа) проявляет активность сериновой киназы». Труды Национальной академии наук Соединенных Штатов Америки . 92 (12): 5366–70. Bibcode : 1995PNAS...92.5366T. doi : 10.1073/pnas.92.12.5366 . PMC 41695. PMID 7777513 .
^ Kaliman P, Catalucci D, Lam JT, Kondo R, Gutiérrez JC, Reddy S, Palacín M, Zorzano A, Chien KR, Ruiz-Lozano P (март 2005 г.). «Протеинкиназа миотонической дистрофии фосфорилирует фосфоламбан и регулирует поглощение кальция в саркоплазматическом ретикулуме кардиомиоцитов». Журнал биологической химии . 280 (9): 8016–21. doi : 10.1074/jbc.M412845200 . PMID 15598648.
^ "Ген DMPK". Национальные институты здравоохранения.
^ Elkins JM, Amos A, Niesen FH, Pike AC, Fedorov O, Knapp S (апрель 2009 г.). «Структура протеинкиназы дистрофии миотонической». Protein Science . 18 (4): 782–91. doi :10.1002/pro.82. PMC 2762590 . PMID 19309729.
^ ab Bush EW, Helmke SM, Birnbaum RA, Perryman MB (июль 2000 г.). «Домены протеинкиназы миотонической дистрофии опосредуют локализацию, олигомеризацию, новую каталитическую активность и аутоингибирование». Биохимия . 39 (29): 8480–90. doi :10.1021/bi992142f. PMID 10913253.
^ Suzuki A, Sugiyama Y, Hayashi Y, Nyu-i N, Yoshida M, Nonaka I, Ishiura S, Arahata K, Ohno S (март 1998 г.). «MKBP, новый член семейства малых белков теплового шока, связывает и активирует протеинкиназу миотонической дистрофии». Журнал клеточной биологии . 140 (5): 1113–24. doi :10.1083/jcb.140.5.1113. PMC 2132705. PMID 9490724.
^ Sugiyama Y, Suzuki A, Kishikawa M, Akutsu R, Hirose T, Waye MM, Tsui SK, Yoshida S, Ohno S (январь 2000 г.). «В мышцах развивается специфическая форма небольшого комплекса белков теплового шока, состоящего из MKBP/HSPB2 и HSPB3 во время миогенной дифференциации». Журнал биологической химии . 275 (2): 1095–104. doi : 10.1074/jbc.275.2.1095 . PMID 10625651.
^ Shimizu M, Wang W, Walch ET, Dunne PW, Epstein HF (июнь 2000 г.). «Киназы Rac-1 и Raf-1, компоненты отдельных сигнальных путей, активируют протеинкиназу миотонической дистрофии». FEBS Letters . 475 (3): 273–7. doi :10.1016/S0014-5793(00)01692-6. PMID 10869570. S2CID 46238883.
^ Эдлунд Т., Джесселл Т. М. (январь 1999 г.). «Прогрессия от внешней к внутренней сигнализации в спецификации судьбы клетки: взгляд из нервной системы». Cell . 96 (2): 211–24. doi : 10.1016/s0092-8674(00)80561-9 . PMID 9988216. S2CID 15113604.
Дальнейшее чтение
Гроенен П., Виринга Б. (ноябрь 1998 г.). «Расширяющаяся сложность миотонической дистрофии». Биоэссе . 20 (11): 901–12. doi :10.1002/(SICI)1521-1878(199811)20:11<901::AID-BIES5>3.0.CO;2-0. PMID 9872056. S2CID 24160357.
Янсен Г., Махадеван М., Амемия С., Вормскамп Н., Сегерс Б., Хендрикс В., О'Хой К., Бэрд С., Сабурен Л., Леннон Г. (июль 1992 г.). «Характеристика области миотонической дистрофии позволяет предсказать множественные мРНК, кодирующие изоформы белка». Природная генетика . 1 (4): 261–6. дои : 10.1038/ng0792-261. PMID 1302022. S2CID 26072532.
Tsilfidis C, MacKenzie AE, Mettler G, Barceló J, Korneluk RG (июнь 1992 г.). «Корреляция между длиной тринуклеотидного повтора CTG и частотой тяжелой врожденной миотонической дистрофии». Nature Genetics . 1 (3): 192–5. doi :10.1038/ng0692-192. PMID 1303233. S2CID 24399657.
Brook JD, McCurrach ME, Harley HG, Buckler AJ, Church D, Aburatani H, Hunter K, Stanton VP, Thirion JP, Hudson T (февраль 1992 г.). «Молекулярная основа миотонической дистрофии: расширение тринуклеотидного (CTG) повтора на 3'-конце транскрипта, кодирующего члена семейства протеинкиназ». Cell . 68 (4): 799–808. doi :10.1016/0092-8674(92)90154-5. PMID 1310900. S2CID 19296009.
Harley HG, Walsh KV, Rundle S, Brook JD, Sarfarazi M, Koch MC, Floyd JL, Harper PS, Shaw DJ (май 1991 г.). «Локализация локуса миотонической дистрофии в 19q13.2-19q13.3 и его связь с двенадцатью полиморфными локусами на 19q». Генетика человека . 87 (1): 73–80. doi :10.1007/BF01213096. PMID 2037285. S2CID 31229908.
Дженнарелли М., Лукарелли М., Зелано Г., Пиццути А., Новелли Г., Даллапиккола Б. (ноябрь 1995 г.). «Различная экспрессия гена миотониновой протеинкиназы в отдельных областях человеческого мозга». Связь с биохимическими и биофизическими исследованиями . 216 (2): 489–94. дои : 10.1006/bbrc.1995.2649. ПМИД 7488138.
Shaw DJ, McCurrach M, Rundle SA, Harley HG, Crow SR, Sohn R, Thirion JP, Hamshere MG, Buckler AJ, Harper PS (декабрь 1993 г.). «Геномная организация и транскрипционные единицы в локусе миотонической дистрофии». Genomics . 18 (3): 673–9. doi :10.1016/S0888-7543(05)80372-6. PMID 7905855.
Sasagawa N, Sorimachi H, Maruyama K, Arahata K, Ishiura S, Suzuki K (август 1994 г.). «Экспрессия нового клона ДНК человеческой миотониновой протеинкиназы (MtPK), который кодирует белок с тимопоэтин-подобным доменом в клетках COS». FEBS Letters . 351 (1): 22–6. doi : 10.1016/0014-5793(94)00808-6 . PMID 8076686. S2CID 30863317.
ван дер Вен П.Ф., Янсен Г., ван Куппевельт Т.Х., Перриман М.Б., Лупа М., Данн П.В., тер Лаак Х.Дж., Яп П.Х., Веркамп Дж.Х., Эпштейн Х.Ф. (ноябрь 1993 г.). «Киназа миотонической дистрофии является компонентом нервно-мышечных соединений». Молекулярная генетика человека . 2 (11): 1889–94. дои : 10.1093/hmg/2.11.1889. ПМИД 8281152.
Carango P, Noble JE, Marks HG, Funanage VL (ноябрь 1993 г.). «Отсутствие мРНК протеинкиназы миотонической дистрофии (DMPK) в результате расширения триплетного повтора при миотонической дистрофии». Genomics . 18 (2): 340–8. doi :10.1006/geno.1993.1474. PMID 8288237.
Jansen G, Bartolomei M, Kalscheuer V, Merkx G, Wormskamp N, Mariman E, Smeets D, Ropers HH, Wieringa B (август 1993 г.). «В экспрессии мРНК DM-киназы в тканях мыши и человека нет импринтинга». Human Molecular Genetics . 2 (8): 1221–7. doi :10.1093/hmg/2.8.1221. PMID 8401505.
Фу Ю.Х., Фридман Д.Л., Ричардс С., Перлман Дж.А., Гиббс Р.А., Пиццути А., Ашизава Т., Перриман М.Б., Скарлато Г., Фенвик Р.Г. (апрель 1993 г.). «Снижение экспрессии информационной РНК и белка миотонин-протеинкиназы при миотонической дистрофии у взрослых». Наука . 260 (5105): 235–8. Бибкод : 1993Sci...260..235F. дои : 10.1126/science.8469976. ПМИД 8469976.
Махадеван М.С., Амемия К., Янсен Г., Сабурин Л., Бэрд С., Невилл С.Э., Вормскамп Н., Сегерс Б., Батцер М., Ламердин Дж. (март 1993 г.). «Структура и геномная последовательность гена миотонической дистрофии (ДМ-киназы)». Молекулярная генетика человека . 2 (3): 299–304. дои : 10.1093/hmg/2.3.299. ПМИД 8499920.
Boucher CA, King SK, Carey N, Krahe R, Winchester CL, Rahman S, Creavin T, Meghji P, Bailey ME, Chartier FL (октябрь 1995 г.). «Новый ген, кодирующий гомеодомен, связан с большим островком CpG, прерываемым повтором миотонической дистрофии (CTG)n». Молекулярная генетика человека . 4 (10): 1919–25. doi :10.1093/hmg/4.10.1919. PMID 8595416.
Roberts R, Timchenko NA, Miller JW, Reddy S, Caskey CT, Swanson MS, Timchenko LT (ноябрь 1997 г.). «Измененное фосфорилирование и внутриклеточное распределение триплетного повтора РНК-связывающего белка (CUG)n у пациентов с миотонической дистрофией и у мышей с нокаутом протеинкиназы миотонина». Труды Национальной академии наук Соединенных Штатов Америки . 94 (24): 13221–6. Bibcode : 1997PNAS...9413221R. doi : 10.1073/pnas.94.24.13221 . PMC 24290. PMID 9371827 .
Suzuki A, Sugiyama Y, Hayashi Y, Nyu-i N, Yoshida M, Nonaka I, Ishiura S, Arahata K, Ohno S (март 1998 г.). «MKBP, новый член семейства малых белков теплового шока, связывает и активирует протеинкиназу миотонической дистрофии». Журнал клеточной биологии . 140 (5): 1113–24. doi :10.1083/jcb.140.5.1113. PMC 2132705. PMID 9490724 .
Pham YC, Man N, Lam LT, Morris GE (ноябрь 1998 г.). «Локализация протеинкиназы миотонической дистрофии в тканях человека и кролика с использованием новой панели моноклональных антител». Human Molecular Genetics . 7 (12): 1957–65. doi : 10.1093/hmg/7.12.1957 . PMID 9811941.
Внешние ссылки
Запись GeneReviews/NCBI/NIH/UW о миотонической дистрофии типа 1