stringtranslate.com

Синдром Казабаха–Мерритта

Синдром Казабаха-Мерритта ( СКМ ), также известный как гемангиома с тромбоцитопенией , [1] является редким заболеванием , обычно встречающимся у младенцев , при котором сосудистая опухоль приводит к снижению количества тромбоцитов и иногда к другим проблемам с кровотечением , [2] которые могут быть опасны для жизни. [3] Он также известен как синдром гемангиомной тромбоцитопении . Он назван в честь Хейга Хайгуни Касабаха и Кэтрин Кром Мерритт , двух педиатров, которые впервые описали это состояние в 1940 году. [4] [5]

Признаки и симптомы

Первоначально сосудистое поражение обычно отмечается на коже, которая может быть твердой и жесткой (затвердевшей). Вокруг поражения или на других частях тела могут появляться области с крошечными красными точками (петехиями). Если сосудистое поражение внутреннее, эти петехии и синяки можно увидеть на коже. Также могут возникать синяки и спонтанные кровотечения. Опухоли не являются гемангиомами. Они обычно присутствуют у маленьких детей младше трех месяцев, но также были зарегистрированы в группе детей ясельного возраста. Эти опухоли возникают в конечностях, груди, шее, животе и тазу. Они проникают через ткани и могут усугубляться вмешательствами, инфекцией и травмой. Когда опухоли, связанные с КМП, являются внутренними, например, в груди или животе, они могут вызывать серьезные заболевания и быть опасными для жизни из-за кровотечения. Диагностика внутренних поражений может занять больше времени.

Патофизиология

Синдром Казабаха-Мерритта обычно вызывается гемангиоэндотелиомой или другой сосудистой опухолью, часто присутствующей при рождении. [6] [7] Хотя эти опухоли относительно распространены, они лишь в редких случаях вызывают синдром Казабаха-Мерритта. [ необходима цитата ]

Когда эти опухоли большие или быстро растут, иногда они могут захватывать тромбоциты , вызывая тяжелую тромбоцитопению . Сочетание сосудистой опухоли и потребительской тромбоцитопении определяет синдром Казабаха-Мерритта. Опухоли могут быть обнаружены в туловище, верхних и нижних конечностях, забрюшинном пространстве, а также в шейных и лицевых областях. [2]

Эта потребительская коагулопатия также использует факторы свертывания , такие как фибриноген , что может ухудшить кровотечение. Коагулопатия может прогрессировать до диссеминированного внутрисосудистого свертывания и даже смерти. [2] Гемолитическая анемия, вторичная по отношению к микроангиопатическому разрушению (физическому повреждению) эритроцитов, может быть выражена как легкая, умеренная или тяжелая. [8]

Диагноз

Диагностическое обследование [8] проводится на основании имеющихся признаков и симптомов и может включать:

У пациентов обычно наблюдается тяжелая тромбоцитопения, низкий уровень фибриногена , высокое содержание продуктов деградации фибрина (вследствие фибринолиза ) и микроангиопатический гемолиз . [2]

Управление

Лечение синдрома Казабаха-Мерритта, особенно в тяжелых случаях, может быть сложным и требовать совместных усилий нескольких узкопрофильных специалистов. Это редкое заболевание, для которого нет согласованных рекомендаций по лечению или крупных рандомизированных контролируемых исследований для руководства терапией. [ необходима цитата ]

Поддерживающая терапия

Пациент с синдромом Казабаха-Мерритта может быть крайне болен и может нуждаться в интенсивной терапии . У них есть риск осложнений, связанных с кровотечением, включая внутричерепное кровоизлияние . Тромбоцитопения и коагулопатия лечатся переливаниями тромбоцитов и свежезамороженной плазмы , хотя необходима осторожность из-за риска перегрузки жидкостью и сердечной недостаточности от множественных переливаний. Возможность диссеминированного внутрисосудистого свертывания , опасного и трудноуправляемого состояния, вызывает беспокойство. Антикоагулянты и антиагрегантные препараты могут использоваться после тщательной оценки рисков и преимуществ. [8]

Окончательное лечение

Как правило, лечение сосудистой опухоли приводит к разрешению синдрома Казабаха-Мерритта. Если возможна полная хирургическая резекция , это дает хорошую возможность для излечения (хотя может быть опасно оперировать сосудистую опухоль у пациента, склонного к кровотечению, даже при участии соответствующих хирургических специалистов). [8]

Если хирургическое вмешательство невозможно, можно использовать различные другие методы [2] для контроля опухоли:

Прогноз

Синдром Казабаха-Мерритта имеет уровень смертности около 30%. [9] [10] Для пациентов, которые переживают острое заболевание, может потребоваться поддерживающая терапия в течение постепенного восстановления. [ требуется ссылка ] Кроме того, пациентам может потребоваться помощь дерматолога или пластического хирурга при остаточных косметических поражениях или отоларинголога при поражении головы и шеи/дыхательных путей. При долгосрочном наблюдении у большинства пациентов наблюдается изменение цвета кожи и/или легкая деформация из-за спящей опухоли. [11]

Смотрите также

Ссылки

  1. ^ Джеймс, Уильям; Бергер, Тимоти; Элстон, Дирк (2005). Болезни кожи Эндрюса: клиническая дерматология (10-е изд.). Saunders. стр. 597. ISBN 978-0-7216-2921-6.
  2. ^ abcde Hall G (2001). «Синдром Казабаха–Мерритта: патогенез и лечение». Br J Haematol . 112 (4): 851–62. doi :10.1046/j.1365-2141.2001.02453.x. PMID  11298580. S2CID  28677474.
  3. ^ Shim W (1968). «Гемангиомы младенцев, осложненные тромбоцитопенией». Am J Surg . 116 (6): 896–906. doi :10.1016/0002-9610(68)90462-5. PMID  4881491.
  4. ^ Kasabach HH, Merritt KK (1940). «Капиллярная гемангиома с обширной пурпурой: отчет о случае». Am J Dis Child . 59 (5): 1063. doi :10.1001/archpedi.1940.01990160135009.
  5. ^ Синдром Казабаха-Мерритта в Who Named It?
  6. ^ Анжольрас О, Вассеф М, Мазойер Э, Фриден И, Рье П, Друэ Л, Тайеб А, Сталдер Дж, Эсканде Дж (1997). «У младенцев с синдромом Касабаха-Мерритта нет «настоящих» гемангиом». J Педиатр . 130 (4): 631–40. дои : 10.1016/S0022-3476(97)70249-X. hdl : 2066/26075 . ПМИД  9108863.
  7. ^ el-Dessouky M, Azmy A, Raine P, Young D (1988). «Синдром Касабаха–Мерритта». J Pediatr Surg . 23 (2): 109–11. doi :10.1016/S0022-3468(88)80135-0. PMID  3278084.
  8. ^ abcd Синдром Касабаха-Мерритта в eMedicine
  9. ^ Larsen, EC; Zinkham, WH; Eggleston, JC; Zitelli, BJ (июнь 1987 г.). «Синдром Касабаха-Мерритта: терапевтические аспекты». Pediatrics . 79 (6): 971–80. doi :10.1542/peds.79.6.971. PMID  3108848. S2CID  19678178.
  10. ^ Осман, НМ (2013). «Синдром Касабаха-Мерритта: отчет о случае». Суданский журнал педиатрии . 13 (1): 49–52. PMC 4949964. PMID  27493358 . 
  11. ^ Анжольрас О, Малликен Дж, Вассеф М, Фриден И, Рье П, Берроуз П, Салхи А, Леоте-Лабрез С, Козакевич Х (2000). «Остаточные поражения после феномена Касабаха-Мерритта у 41 пациента». J Am Acad Дерматол . 42 (2, ч. 1): 225–35. дои : 10.1016/S0190-9622(00)90130-0. ПМИД  10642677.

Внешние ссылки