stringtranslate.com

Глутаровая ацидемия тип 2

Глутаровая ацидемия 2 типа — это аутосомно-рецессивное метаболическое расстройство , которое характеризуется дефектами в способности организма использовать белки и жиры для получения энергии. Не полностью переработанные белки и жиры могут накапливаться, что приводит к опасному химическому дисбалансу, называемому ацидозом . Это метаболическая миопатия , относящаяся к расстройству метаболизма жирных кислот , поскольку это биоэнергетическая система , на которую она влияет больше всего. Она также влияет на метаболизм холина . [2]

Фенотипическое проявление имеет 3 формы: неонатальная форма с врожденными аномалиями (тип I), неонатальная форма без врожденных аномалий (тип II) и поздняя форма (тип III). [3]

Люди с глутаровой ацидемией типа 2 часто испытывают мышечную усталость , вызванную физическими упражнениями , гипотонию , миалгию и слабость проксимальных мышц. [4] Симптомы не только совпадают с другим типом метаболической миопатии, митохондриальной миопатией , но MADD также нарушает FAD-зависимую дыхательную цепь в митохондриях мышечных клеток, а некоторые биопсии мышц показывают COX -отрицательные волокна и дефицит кофермента Q 10. [5] [2 ]

Признаки и симптомы

Генетика

Глутаровая ацидемия 2 типа имеет аутосомно-рецессивный тип наследования.

Мутации в генах ETFA , ETFB и ETFDH вызывают глутаровую ацидемию II типа. Мутации в этих генах приводят к дефициту одного из двух ферментов, которые обычно работают вместе в митохондриях , которые являются энергетическими центрами клеток. Гены ETFA и ETFB кодируют две субъединицы фермента переноса электронов флавопротеина , в то время как ген ETFDH кодирует фермент электрон-переносящий-флавопротеиндегидрогеназу . Когда один из этих ферментов дефектен или отсутствует, митохондрии не могут нормально функционировать, частично расщепленные белки и жиры накапливаются в клетках и повреждают их; это повреждение приводит к признакам и симптомам глутаровой ацидемии II типа. [1]

Это состояние наследуется по аутосомно-рецессивному типу, что означает, что дефектный ген расположен на аутосоме , и для наследования расстройства необходимы две копии гена — по одной от каждого родителя. Родители человека с аутосомно-рецессивным расстройством являются носителями одной копии дефектного гена, но сами не проявляют признаков и симптомов расстройства. [ необходима цитата ]

Диагноз

Глутаровая ацидемия типа 2 часто проявляется в младенчестве как внезапный метаболический кризис, при котором ацидоз и низкий уровень сахара в крови ( гипогликемия ) вызывают слабость, изменения поведения и рвоту. Также может наблюдаться увеличение печени , сердечная недостаточность и характерный запах, напоминающий запах потных ног. У некоторых младенцев с глутаровой ацидемией типа 2 есть врожденные дефекты, включая множественные заполненные жидкостью разрастания в почках ( поликистоз почек ). Глутаровая ацидемия типа 2 — очень редкое заболевание. Точная частота его возникновения неизвестна. О нем сообщалось в нескольких различных этнических группах. [ необходима цитата ]

Уход

Пациентам с MADD важно строго избегать голодания, чтобы предотвратить гипогликемию и кризисы метаболического ацидоза ; [6] [7] по этой причине младенцы и маленькие дети должны часто питаться. [7] Пациенты с MADD могут испытывать опасные для жизни метаболические кризисы, вызванные распространенными детскими заболеваниями или другими стрессами для организма, [7] поэтому избегание таких стрессов имеет решающее значение. [6] Пациентам может быть рекомендовано соблюдать диету с низким содержанием жиров и белков и высоким содержанием углеводов, особенно в тяжелых случаях. [6] [7] В зависимости от подтипа, для восстановления выработки энергии могут использоваться добавки рибофлавина [7] (100-400 мг/день), [6] коэнзима Q10 (CoQ10), [6] L-карнитина [ 7] или глицина [7] . Некоторые небольшие неконтролируемые исследования [8] [9] [10] показали, что рацемические соли бета-гидроксибутирата (одного из кетоновых тел ) были полезны для пациентов с умеренно тяжелым заболеванием; необходимы дальнейшие исследования. [6]

Смотрите также

Ссылки

  1. ^ ab "Глутаровая ацидемия типа II". Genetics Home Reference . Министерство здравоохранения и социальных служб США . Получено 20 августа 2018 г. .
  2. ^ ab Henriques, Bárbara J.; Katrine Jentoft Olsen, Rikke; Gomes, Cláudio M.; Bross, Peter (2021-04-15). "Флавопротеин переноса электронов и его роль в митохондриальном энергетическом метаболизме в здоровье и патологии". Gene . 776 : 145407. doi :10.1016/j.gene.2021.145407. ISSN  1879-0038. PMC 7949704 . PMID  33450351. 
  3. ^ "#231680 - МНОЖЕСТВЕННАЯ НЕДОСТАТОЧНОСТЬ АЦИЛ-КоА-ДЕГИДРОГЕНАЗЫ; MADD". www.omim.org . Получено 2023-12-06 .
  4. ^ "Глутаровая ацидемия типа II". Genetic and Rare Diseases Information Center . Архивировано из оригинала 21 сентября 2021 г. Получено 23 февраля 2023 г.
  5. ^ Бехен, А.; Аквавива-Бурден, К.; Суваннанорат, С.; Штрайхенбергер, Н.; Аттариан, С.; Басс, Г.; Бриве, М.; Фуйу, А.; Лабарр-Вилла, А.; Лакерьер, А.; Перар, Л.; Каминский, П.; Пуже, Дж.; Ригал, О.; Ванхулле, К. (март 2016 г.). «Множественный дефицит ацил-КоА дегидрогеназы (MADD) как причина излечимых метаболических заболеваний с поздним началом». Ревю Неврологии . 172 (3): 231–241. doi :10.1016/j.neurol.2015.11.008. ISSN  0035-3787. PMID  27038534.
  6. ^ abcdef "Множественный дефицит ацил-КоА-дегидрогеназы". Orphanet . INSERM и Европейская комиссия . Получено 30 августа 2018 г.
  7. ^ abcdefg "Глутаровая ацидемия типа II". Genetic and Rare Diseases Information Center (GARD) . National Institutes of Health National Center for Advancing Translational Sciences . Архивировано из оригинала 21 сентября 2021 г. . Получено 30 августа 2018 г. .
  8. ^ Gautschi M, Weisstanner C, Slotboom J, Nava E, Zürcher T, Nuoffer JM (январь 2015 г.). «Высокоэффективное лечение кетоновыми телами при множественной лейкодистрофии, связанной с дефицитом ацил-КоА-дегидрогеназы». Pediatr Res . 77 (1): 91–8. doi : 10.1038/pr.2014.154 . PMID  25289702.
  9. ^ Ван Рийт В.Дж., Хайнер-Фоккема Г.Р., дю Марчи Сарваас Г.Дж., Уотерхэм Х.Р., Блокпоэль Р.Г., ван Спронсен Ф.Дж., Деркс Т.Г. (октябрь 2014 г.). «Благоприятный исход после применения физиологической дозы натрия-D,L-3-гидроксибутирата при тяжелом MADD». Педиатрия . 134 (4): e1224-8. дои :10.1542/пед.2013-4254. PMID  25246622. S2CID  16829114 . Проверено 30 августа 2018 г.
  10. Ван Хов Дж. Л., Грюневальд С., Джекен Дж., Демаерель П., Деклерк П.Е., Бурду П., Ницен-Конинг К., Динфельд Дж. Э., Леонард Дж. В. (26 апреля 2003 г.). «Лечение D,L-3-гидроксибутиратом множественного дефицита ацил-КоА-дегидрогеназы (MADD)». Ланцет . 361 (9367): 1433–5. дои : 10.1016/S0140-6736(03)13105-4. PMID  12727399. S2CID  25397192.

В статье использован текст из Национальной медицинской библиотеки США, являющийся общественным достоянием.

Внешние ссылки