Рецептор фактора роста тромбоцитов A , также называемый CD140a , представляет собой рецептор, расположенный на поверхности широкого спектра типов клеток. Этот белок кодируется у человека геном PDGFRA . Этот рецептор связывается с определенными изоформами факторов роста тромбоцитов (PDGF) и, таким образом, становится активным в стимуляции сигнальных путей клеток, которые вызывают такие реакции, как клеточный рост и дифференцировку . Рецептор имеет решающее значение для эмбрионального развития определенных тканей и органов, а также для их поддержания, в частности, гематологических тканей, на протяжении всей жизни. Мутации в PDGFRA связаны с рядом клинически значимых новообразований , в частности, с клональными гиперэозинофильными злокачественными новообразованиями, а также с желудочно-кишечными стромальными опухолями (GIST).
Этот ген кодирует типичную рецепторную тирозинкиназу, которая является трансмембранным белком, состоящим из внеклеточного домена связывания лиганда, трансмембранного домена и внутриклеточного домена тирозинкиназы. Молекулярная масса зрелого гликозилированного белка PDGFRα составляет приблизительно 170 кДа. рецептор тирозинкиназы на поверхности клетки для членов семейства факторов роста тромбоцитарного происхождения.
Активация PDGFRA требует дерепрессии активности киназы рецептора. Лиганд для PDGFRα (PDGF) выполняет это в ходе сборки димера PDGFRα. Четыре из пяти изоформ PDGF активируют PDGFRα (PDGF-A, PDGF-B, PDGF-AB и PDGF-C). Активированный рецептор фосфорилирует себя и другие белки и тем самым задействует внутриклеточные сигнальные пути, которые запускают клеточные ответы, такие как миграция и пролиферация.
Существуют также независимые от PDGF способы дерепрессии киназной активности PDGFRα и, следовательно, ее активации. Например, принудительное размещение PDGFRα в непосредственной близости друг от друга путем сверхэкспрессии или с помощью антител, направленных против внеклеточного домена. Альтернативно, мутации в киназном домене, которые стабилизируют активную конформацию киназы, приводят к конститутивной активации. Наконец, факторы роста вне семейства PDGFR (не-PDGF) активируют PDGFRα косвенно. [5] Не-PDGF связываются со своими собственными рецепторами, которые запускают внутриклеточные события, которые дерепрессируют киназную активность мономеров PDGFRα. Внутриклеточные события, посредством которых не-PDGF косвенно активируют PDGFRα, включают повышение активных форм кислорода, которые активируют киназы семейства Src, которые фосфорилируют PDGFRα.
Режим активации определяет продолжительность, в течение которой PDGFRα остается активным. Режим, опосредованный PDGF, который димеризует PDGFRα, ускоряет интернализацию и деградацию активированного PDGFRα, так что период полураспада PDGFRα, активированного PDGF, составляет приблизительно 5 мин. [6] [7] Длительная активация PDGFRα (период полураспада более 120 мин) происходит, когда активируются мономеры PDGFRα. [8]
Важность PDGFRA во время развития очевидна из наблюдения, что у большинства мышей, у которых отсутствует функциональный ген Pdgfra, развивается множество эмбриональных дефектов, некоторые из которых летальны; у мутантных мышей наблюдаются дефекты в почечных клубочках из-за отсутствия мезангиальных клеток , но также наблюдается плохо определенный дефект крови, характеризующийся тромбоцитопенией , склонностью к кровотечениям и тяжелой анемией, которая может быть вызвана потерей крови. Мыши умирают при рождении или незадолго до него. [9] PDGF-A и PDGF-C, по-видимому, являются важными активаторами PDGFRα во время развития, поскольку у мышей, у которых отсутствуют функциональные гены для обоих этих активирующих лигандов PDGFRA, то есть у мышей с двойным нулевым геном Pdgfa / Pdgfc, наблюдаются дефекты, аналогичные дефектам у мышей с нулевым геном Pdgra . [10] У мышей, генетически модифицированных для экспрессии конститутивно (т. е. непрерывно) активированного мутантного рецептора PDGFRα, в конечном итоге развивается фиброз кожи и множества внутренних органов. [11] Исследования показывают, что PDGFRA играет фундаментальную роль в развитии и функционировании мезодермальных тканей, например, клеток крови, соединительной ткани и мезангиальных клеток.
Соматические мутации , вызывающие слияние гена PDGFRA с некоторыми другими генами, происходят в гемопоэтических стволовых клетках и вызывают гематологическую злокачественность в классе злокачественных новообразований клональной гиперэозинофилии . Эти мутации создают слитые гены , которые кодируют химерные белки , обладающие непрерывно активной тирозинкиназой , полученной из PDGFRA . Тем самым они непрерывно стимулируют рост и пролиферацию клеток и приводят к развитию лейкозов , лимфом и миелодиспластических синдромов , которые обычно связаны с гиперэозинофилией и поэтому рассматриваются как подтип клональной эозинофилии. В наиболее распространенной из этих мутаций ген PDGFRA на человеческой хромосоме 4 в позиции q12 (обозначается как 4q12) сливается с геном FIP1L1, также расположенным в позиции 4q12. Это интерстициальное (т. е. на той же хромосоме) слияние создает ген слияния FIP1L1 - PDGFRA, при этом обычно теряется промежуточный генетический материал, как правило, включающий ген CHIC2 [12] или LNX . Слитый ген кодирует белок FIP1L1-PDGFRA, который вызывает: a) хроническую эозинофилию , которая прогрессирует до хронического эозинофильного лейкоза ; b) форму миелопролиферативного новообразования / миелобластного лейкоза, связанную с небольшой или отсутствующей эозинофилией; c) Т-лимфобластный лейкоз / лимфому, связанную с эозинофилией; d) миелоидную саркому с эозинофилией (см. Гены слияния FIP1L1-PDGFRA ); или e) смеси этих проявлений. Изменения в типе сформированной злокачественности, вероятно, отражают конкретный тип(ы) гемопоэтических стволовых клеток, которые несут мутацию. [13] [14] [15] [16] Ген PDGFRA может также мутировать через любую из нескольких хромосомных транслокаций , чтобы создать гены слияния, которые, как и ген слияния Fip1l1-PDGFRA , кодируют белок слияния, который обладает постоянно активной PDGFRA-связанной тирозинкиназой и вызывает миелоидные и/или лимфоидные злокачественные новообразования. Эти мутации, включая мутацию Fip1l1-PDGFRA , вместе с хромосомным расположением партнера PDGFRA и обозначением, используемым для идентификации слитого гена, приведены в следующей таблице. [13] [14] [17] [18]
Пациенты, страдающие любой из этих транслокационных мутаций, аналогичные пациентам, страдающим интерстициальным геном слияния PDGFRA-FIP1l1 : а) имеют признаки хронической эозинофилии, гиперэозинофилии, гиперэозинофильного синдрома или хронического эозинофильного лейкоза; миелопролиферативного новообразования/миелобластного лейкоза; Т-лимфобластного лейкоза/лимфомы; или миелоидной саркомы; б) диагностируются цитогенетически, обычно с помощью анализов, которые обнаруживают точки разрыва в коротком плече хромосомы 4 с использованием флуоресцентной гибридизации in situ ; и в) при лечении (многие транслокации встречаются крайне редко и не были полностью протестированы на чувствительность к препаратам) хорошо реагируют или, как ожидается, будут хорошо реагировать на терапию иматинибом , как описано для лечения заболеваний, вызванных генами слияния FIP1L1-PDGFRA . [13] [14] [15]
Активирующие мутации в PDGFRA также участвуют в развитии 2–15% желудочно-кишечных стромальных опухолей (GIST), которые являются наиболее распространенными мезенхимальными неоплазмами желудочно -кишечного тракта . Опухоли GIST представляют собой саркомы , происходящие из соединительной ткани желудочно-кишечного тракта, тогда как большинство опухолей желудочно-кишечного тракта представляют собой аденокарциномы, происходящие из эпителиальных клеток тракта . Опухоли GIST встречаются по всему желудочно-кишечному тракту, но большинство (66%) возникают в желудке и при развитии имеют более низкий злокачественный потенциал, чем опухоли GIST, обнаруженные в других частях желудочно-кишечного тракта. Наиболее распространенные мутации PDGFRA, обнаруженные в опухолях GIST, встречаются в экзоне 18 и, как полагают, стабилизируют тирозинкиназу PDGFRA в активированной конформации. Одна мутация, D842V, в этом экзоне составляет >70% опухолей GIST. Следующая наиболее распространенная мутация опухоли GIST происходит в экзоне 18, составляет <1% опухолей GIST и представляет собой делецию кодонов 842–845. Экзон 12 является вторым наиболее часто мутирующим экзоном PDGFRA в GIST, обнаруживаемым примерно в 1% опухолей GIST. Мутации в экзоне 14 PDGFRA обнаруживаются в <1% опухолей GIST. В то время как некоторые опухоли GIST, вызванные мутацией PDGFRA , чувствительны к ингибитору тирозинкиназы иматинибу , наиболее распространенная мутация D842V, а также некоторые очень редкие мутации устойчивы к этому препарату: сообщается, что медиана общей выживаемости составляет всего 12,8 месяцев у пациентов, чьи опухоли несут мутацию D842V, по сравнению с 48–60 месяцами в большой серии пациентов с другими типами мутаций GIST, получавших лечение иматинибом. Следовательно, крайне важно определить точную природу мутантных опухолей GIST, вызванных PDGFR , чтобы выбрать соответствующую терапию, особенно потому, что новый селективный ингибитор киназы PDGFRA, креноланиб , исследуется для лечения опухолей GIST, вызванных D842V и других резистентных к иматинибу. [19] Рандомизированное исследование эффективности креноланиба у пациентов с опухолями GIST, несущих мутацию D842V, находится в стадии набора. [20]
Olaratumab (LY3012207) — это моноклональное антитело IgG1 человека , предназначенное для связывания с человеческим PDGFRα с высокой аффинностью и блокирования лигандов PDGF-AA, PDGF-BB и PDGF-CC от связывания с рецептором. Многочисленные исследования с использованием его для лечения сарком мягких тканей, включая GIST, продолжаются. Исследования GIST были сосредоточены на неоперабельном, метастатическом и/или рецидивирующем заболевании и тестировали олагатумаб с доксорубицином против доксорубицина вместе. [21] FDA США выдало одобрение на использование терапии оларатумабом-dcoxorbicin для сарком мягких тканей в рамках своей Программы ускоренного одобрения на основании результатов испытания II фазы (NCT01185964). Кроме того, Европейское агентство по лекарственным средствам предоставило условное одобрение оларатумабу по этому показанию в ноябре 2016 года после обзора в рамках Программы ускоренной оценки EMA. [22]
Мутации усиления функции H3K27M в белке- гистоне H3 приводят к инактивации метилтрансферазы поликомб-репрессивного комплекса 2 (PRC2) и вызывают глобальное гипометилирование H3K27me3 и транскрипционную дерепрессию потенциальных онкогенов . Около 40% этих мутаций связаны с усилением функции или мутациями усиления в гене PDGFRA в случаях детских диффузных глиом моста . Похоже, что одних только первоначальных мутаций гистона H3 недостаточно, а скорее требуются кооперативные вторичные мутации, такие как мутации, активирующие PDGFRA , или усиления PDGFRA , чтобы развить этот тип опухоли мозга. [23] В небольшом нерандомизированном исследовании терапия иматинибом у пациентов с глиобластомой , отобранных на основе наличия ингибируемых иматинибом тирозинкиназ в биопсийной ткани, вызвала незначительное улучшение заболевания по сравнению с аналогичным лечением пациентов с невыбранной рецидивирующей глиобластомой. Это говорит о том, что субпопуляции пациентов с чрезмерной активностью, связанной с PDGFRA или другой тирозинкиназой, могут получить пользу от терапии иматинибом. [24] Было проведено несколько клинических исследований глиомы/глиобластомы фазы I и фазы II с использованием иматиниба, но не было сообщено о решающих последующих исследованиях фазы III. [25]
Было показано, что PDGFRA взаимодействует с:
В данной статье использован текст из Национальной медицинской библиотеки США , являющийся общественным достоянием .